著明な女性化乳房を呈した縦隔胚細胞腫瘍合併Klinefelter症候群の1例
Klinefelter症候群に縦隔胚細胞腫瘍を合併した13歳男児例を経験した.初診時より著明な女性化乳房を認め, 当初はKlinefelter症候群の一症状と考えていた.初診時血清中のAFPおよびβ-hCGは著明な高値を示した.胚細胞腫瘍は化学療法と摘出術施行後に完全寛解となり, 同時に女性化乳房も改善した.自験例における著明な女性化乳房はKlinefelter症候群のみならず, β-hCG産生胚細胞腫瘍によるものと考えられた....
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| Published in | 日本小児血液学会雑誌 Vol. 22; no. 1; pp. 42 - 46 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
特定非営利活動法人 日本小児血液・がん学会
29.02.2008
日本小児血液学会 |
| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0913-8706 1884-4723 |
| DOI | 10.11412/jjph1987.22.42 |
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| Abstract | Klinefelter症候群に縦隔胚細胞腫瘍を合併した13歳男児例を経験した.初診時より著明な女性化乳房を認め, 当初はKlinefelter症候群の一症状と考えていた.初診時血清中のAFPおよびβ-hCGは著明な高値を示した.胚細胞腫瘍は化学療法と摘出術施行後に完全寛解となり, 同時に女性化乳房も改善した.自験例における著明な女性化乳房はKlinefelter症候群のみならず, β-hCG産生胚細胞腫瘍によるものと考えられた. |
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| AbstractList | 「要旨」Klinefelter症候群に縦隔胚細胞腫瘍を合併した13歳男児例を経験した. 初診時より著明な女性化乳房を認め, 当初はKlinefelter症候群の一症状と考えていた. 初診時血清中のAFPおよびβ-hCGは著明な高値を示した. 胚細胞腫瘍は化学療法と摘出術施行後に完全寛解となり, 同時に女性化乳房も改善した. 自験例における著明な女性化乳房はKlinefelter症候群のみならず, β-hCG産生胚細胞腫瘍によるものと考えられた. 「I. はじめに」Klinefelter症候群は, 多くは47, XXYの性染色体異常をもち, 高身長や女性化乳房, 無精子症などといった特徴を有する疾患である. また, 悪性腫瘍の合併が多いともいわれている. 今回われわれは, 縦隔胚細胞腫瘍の診断をきっかけにKlinefelter症候群と診断した13歳男児例を経験した. Klinefelter症候群に縦隔胚細胞腫瘍を合併した13歳男児例を経験した.初診時より著明な女性化乳房を認め, 当初はKlinefelter症候群の一症状と考えていた.初診時血清中のAFPおよびβ-hCGは著明な高値を示した.胚細胞腫瘍は化学療法と摘出術施行後に完全寛解となり, 同時に女性化乳房も改善した.自験例における著明な女性化乳房はKlinefelter症候群のみならず, β-hCG産生胚細胞腫瘍によるものと考えられた. |
| Author | 原井, 朋美 野村, 恵子 金兼, 弘和 榊, 久乃 種市, 尋宙 宮脇, 利男 |
| Author_FL | HARAI Tomomi KANEGANE Hirokazu TANEICHI Hiromichi MIYAWAKI Toshio SAKAKI Hisano NOMURA Keiko |
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| CorporateAuthor | 富山大学大学院医学薬学研究部小児科学 新潟厚生連糸魚川総合病院小児科 |
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| DOI | 10.11412/jjph1987.22.42 |
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| DocumentTitleAlternate | A Case of Klinefelter Syndrome Associated with Mediastinal Germ Cell Tumor Presenting with a Prominent Gynecomastia |
| DocumentTitle_FL | A Case of Klinefelter Syndrome Associated with Mediastinal Germ Cell Tumor Presenting with a Prominent Gynecomastia |
| EISSN | 1884-4723 |
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| ISSN | 0913-8706 |
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| PublicationTitle | 日本小児血液学会雑誌 |
| PublicationTitleAlternate | 日小血会誌 |
| PublicationYear | 2008 |
| Publisher | 特定非営利活動法人 日本小児血液・がん学会 日本小児血液学会 |
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| References | 2) Bebb GG, Grannis FW, Jr, Paz IB, et al : Mediastinal germ cell tumor in a child with precocious puberty and Klinefelter syndrome. Ann Thorac Surg 66 : 547-548, 1998 8) Beyer J, Stenning S, Gerl A, et al : High-dose versus conventional-dose chemotherapy as first-salvage treatment in patients with non-seminomatous germ-cell tumors : A matched-pair analysis. Ann Oncol 13 : 599-605, 2002 5) 小川良雄, 吉田英機 : Klinefelter症候群.日本臨床62 : 327-332, 2004 3) Aguirre D, Nieto K, Lazos M, et al : Extragonadal germ cell tumors are often associated with Klinefelter syndrome. Human Pathology 37 : 477-480, 2006 4) 稲毛康司 : 女性化乳房の発症機序と対応.小児内科37 : 1123-1127, 2005 11) Rosti G, Giorgi UD, Wandt H, et al : First-line high-dose chemotherapy for patients with poor prognosis extragonadal germ cell tumors : The experience of the European Bone Marrow Transplantation (EBMT) Solid Tumors Workin Party. Bone Marrow Transplant 34 : 1033-1037, 2004 13) 森本佳子, 木原美奈子, 大山忠憲, 他 : Isoniazideの予防投与中に乳房腫大で発症した視床下部過誤腫の女児例思春期早発の病因の多様性.小児がん43 : 220-223, 2006 12) Motzer RJ, Nichols CJ, Margolin KA, et al : Phase III randomized trial of conventional-dose chemotherapy with or without high-dose chemotherapy and autologous hematopoietic stem-cell rescue as first-line treatment for patients with poor-prognosis metastatic germ cell tumors. J Clin Oncol 25 : 247-256, 2007 9) 朴 永東, 粕田承吾, 岸本朋子, 他 : 多発性肺転移を伴う前縦隔巨大germ cell tumorを合併したKlinefelter症候群に対するDouble PBSCTの経験小児がん40 : 572-577, 2003 1) Smyth CM, Bremner WJ : Klinefelter syndrome. Arch Intern Med 158 : 1309-1314, 1998 6) Baranzelli MC, Kramar A, Bouffet E, et al : Prognostic factors in children with localized malignant nonseminomatous germ cell tumors. J Clin Oncol 17 : 1212-1218, 1999 7) Marina N, London WB, Frazier AL, et al : Prognostic factors in children with extragonadal malignant germ cell tumors : A pediatric intergroup study. J Clin Oncol 24 : 2544-2548, 2006 10) Chevreau C, Droz JP, Pico JL, et al : Early intensified chemotherapy with autologus bone marrow transplantation in first line treatment of poor risk non-seminomatous germ cell tumours. Preliminary results of French randomized trial. Eur Urol 23 : 213-218, 1993 |
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