血管型Ehlers-Danlos症候群患者の下部消化管穿孔に対して保存的加療が奏効した1例
症例は24歳の女性で，左側腹部痛を主訴に救急外来を受診した．両側内頸動脈解離，両側椎骨動脈解離の既往があり，受診8か月前に血管型Ehlers-Danlos症候群（Ehlers-Danlos syndrome；以下，EDSと略記）と診断されていた．受診時の腹部造影CTで結腸脾彎曲部の腸管壁内気腫および近傍の腹腔内にfree airを認め，下部消化管穿孔が疑われた．圧痛部位が限局しており汎発性腹膜炎の所見がなかったこと，また，血管型EDS患者の手術に伴うリスクを考慮して，保存的治療を行う方針とした．入院後，炎症反応と腹部症状の改善を認め，第29病日に軽快退院となった．消化管穿孔に対する治療は手術が...
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| Published in | 日本消化器外科学会雑誌 Vol. 54; no. 8; pp. 556 - 562 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本消化器外科学会
01.08.2021
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| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0386-9768 1348-9372 |
| DOI | 10.5833/jjgs.2020.0103 |
Cover
| Abstract | 症例は24歳の女性で，左側腹部痛を主訴に救急外来を受診した．両側内頸動脈解離，両側椎骨動脈解離の既往があり，受診8か月前に血管型Ehlers-Danlos症候群（Ehlers-Danlos syndrome；以下，EDSと略記）と診断されていた．受診時の腹部造影CTで結腸脾彎曲部の腸管壁内気腫および近傍の腹腔内にfree airを認め，下部消化管穿孔が疑われた．圧痛部位が限局しており汎発性腹膜炎の所見がなかったこと，また，血管型EDS患者の手術に伴うリスクを考慮して，保存的治療を行う方針とした．入院後，炎症反応と腹部症状の改善を認め，第29病日に軽快退院となった．消化管穿孔に対する治療は手術が基本とされているが，創傷治癒遅延により重大な術後合併症を起こす場合が多く慎重な治療方針決定が望まれる．本症例のように来院時に血管型EDSと診断されている場合には，症状が軽度で全身状態が保たれていれば保存的治療も選択肢の一つとなることが示唆された． |
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| AbstractList | 症例は24歳の女性で，左側腹部痛を主訴に救急外来を受診した．両側内頸動脈解離，両側椎骨動脈解離の既往があり，受診8か月前に血管型Ehlers-Danlos症候群（Ehlers-Danlos syndrome；以下，EDSと略記）と診断されていた．受診時の腹部造影CTで結腸脾彎曲部の腸管壁内気腫および近傍の腹腔内にfree airを認め，下部消化管穿孔が疑われた．圧痛部位が限局しており汎発性腹膜炎の所見がなかったこと，また，血管型EDS患者の手術に伴うリスクを考慮して，保存的治療を行う方針とした．入院後，炎症反応と腹部症状の改善を認め，第29病日に軽快退院となった．消化管穿孔に対する治療は手術が基本とされているが，創傷治癒遅延により重大な術後合併症を起こす場合が多く慎重な治療方針決定が望まれる．本症例のように来院時に血管型EDSと診断されている場合には，症状が軽度で全身状態が保たれていれば保存的治療も選択肢の一つとなることが示唆された． |
| Author | 岡林, 剛史 北川, 雄光 水野, 翔大 清島, 亮 茂田, 浩平 鶴田, 雅士 |
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| References_xml | – reference: 11) 石川 隆一，松本 京一，三上 春夫，向井 秀泰，野口 照義，岡田 吉弘．S状結腸穿孔及び腸骨動脈破裂を起こしたEhlers-Danlos症候群IV型の1例．救急医学．1997;21(8):986–989. – reference: 16) 後藤 拓郎，大西 啓祐，佐藤 卓，二瓶 義博，五十嵐 幸夫，片桐 茂，ほか．短期間に2度の下部消化管穿孔をきたしたEhlers-Danlos症候群の1例．日本臨床外科学会雑誌．2012;73(8):1987–1992. – reference: 18) 神 寛之，小山 基，諸橋 一，坂本 義之，村田 暁彦，袴田 健一．直腸穿孔をきたした血管型Ehlers-Danlos症候群の1例．臨床外科．2013;68(12):1372–1376. – reference: 29) 古庄 知己．Ehlers-Danlos症候群の臨床・疫学．日本胸部臨床．2011;70(4):329–338. – reference: 14) 緒方 健一，工藤 啓介，土居 浩一，大地 哲史，牧野 公治，籏持 淳．短期間に大腸穿孔性腹膜炎を2回起こした血管型Ehlers-Danlos症候群の1例．日本臨床外科学会雑誌．2011;72(7):1882–1886. – reference: 20) 長谷川 誠司，豊田 純哉，澁谷 泰介，菊池 章友，森 康一，原田 真吾，ほか．下行結腸憩室穿孔を契機に血管型Ehlers-Danlos症候群と臨床的に診断した一例．横浜医学．2015;66(1–2):49–56. – reference: 3) 籏持 淳．血管型Ehlers-Danlos症候群．日本皮膚科学会雑誌．2010;120(13):2857–2861. – reference: 23) El Masri H, Loong TH, Meurette G, Podevin J, Zinzindohoue F, Lehur PA. Bowel perforation in type IV vascular Ehlers-Danlos syndrome. A systematic review. Tech Coloproctol. 2018 May;22(5):333–341. – reference: 17) 山本 悠史，清水 哲也，関戸 仁，松田 悟郎，嶋田 和博，行田 悠，ほか．小腸穿孔をきたしたEhlers-Danlos症候群の一例．神奈川医学会雑誌．2013;40(1):1–4. – reference: 19) 照井 慶太，籏持 淳，光永 哲也，斎藤 武，中田 光政，照井 エレナ，ほか．小児期に大腸穿孔を繰り返した血管型Ehlers-Danlos症候群の1例．日本小児外科学会雑誌．2014;50(1):96–102. – reference: 15) Omori H, Hatamochi A, Koike M, Sato Y, Kosho T, Oe T, et al. Sigmoid colon perforation induced by the vascular type of Ehlers-Danlos syndrome: report of a case. Surg Today. 2011 May;41(5):733–736. – reference: 4) 古庄 知己，渡邉 淳，森崎 裕子，福嶋 義光，籏持 淳．難治性疾患克服研究事業による血管型エーラスダンロス症候群の実態調査．日本遺伝カウンセリング学会誌．2010;31(3):157–161. – reference: 13) 濱 公治，砂田 圭二郎，山本 博徳，中澤 克行，吉澤 充代，矢野 智則，ほか．大腸内視鏡施行後に結腸憩室穿孔を来したEhlers-Danlos症候群の1例．Progress of Digestive Endoscopy．2007;71(2):104–105, 8. – reference: 8) 安藤 知史，愛甲 聡，前田 真悟，大平 正典．下行結腸穿孔を契機に診断された血管型Ehlers-Danlos syndromeの1例．日本腹部救急医学会雑誌．2015;35(7):939–943. – reference: 12) 吉冨 郁，又吉 康俊，田村 尚，内田 雅人，原西 保典，中村 久美子．術前に診断されなかったEhlers-Danlos症候群IV型患者の周術期管理．日本臨床麻酔学会誌．2003;23(7):175–178. – reference: 5) 尾崎 友理，平松 聖史，関 崇，藤枝 裕倫，鈴木 優美，牛田 雄太，ほか．血管型Ehlers-Danlos症候群にS状結腸穿孔性腹膜炎を併発した1例．日本腹部救急医学会雑誌．2017;37(1):99–102. – reference: 27) Cikrit DF, Glover JR, Dalsing MC, Silver D. The Ehlers-Danlos spector revisited. Vasc Endovascular Surg. 2002 May–Jun;36(3):213–217. – reference: 6) Burcharth J, Rosenberg J. Gastrointestinal surgery and related complications in patients with Ehlers-Danlos syndrome: a systematic review. Dig Surg. 2012;29(4):349–357. – reference: 24) Adham S, M Zinzindohoué F, Jeunemaitre X, Frank M. Natural history and surgical management of colonic perforations in vascular Ehlers-Danlos syndrome: a retrospective review. Dis Colon Rectum. 2019 Jul;62(7):859–866. – reference: 26) Oderich GS, Panneton JM, Bower TC, Lindor NM, Cherry KJ, Noel AA, et al. The spectrum, management and clinical outcome of Ehlers-Danlos syndrome type IV: a 30-year experience. J Vasc Surg. 2005 Jul;42(1):98–106. – reference: 22) Iwama T, Sato H, Matsuzaki T, Mitaka S, Deguchi K, Mishima Y. Ehlers-Danlos syndrome complicated by eventration of the diaphragm, colonic perforation and jejunal perforation—a case report. Jpn J Surg. 1989 May;19(3):376–380. – reference: 9) 中村 肇，井口 靖浩，新開 真人，東辻 宏明，鎌田 寿夫，長濱 慎一．腋窩動脈破裂および消化管穿孔を起こしたEhlers-Danlos症候群4型の1例．臨床外科．1989;44(1):129–132. – reference: 10) 田口 宏一，湊 正意，佐藤 富志史，広瀬 邦茂，松山 勉．横行結腸憩室穿孔をきたしたEhlers-Danlos症候群の1救命例．砂川市立病院医学雑誌．1997;14(1):45–47. – reference: 28) Marjot R. Trauma to the posterior pharyngeal wall caused by a laryngeal mask airway. Anaesthesia. 1991 Jul;46(7):589–590. – reference: 1) Sadakata R, Hatamochi A, Kodama K, Kaga A, Yamaguchi T, Soma T, et al. Ehlers-Danlos syndrome type IV, vascular type, which demonstrated a novel point mutation in the COL3A1 gene. Intern Med. 2010 Aug;49(16):1797–1800. – reference: 25) Speake D, Dvorkin L, Vaizey CJ, Carlson GL. Management of colonic complications of type IV Ehlers-Danlos syndrome: a systematic review and evidence-based strategy. Colorectal Dis. 2020 Feb;22(2):129–135. – reference: 21) Casey MC, Robertson I, Waters PS, Hanaghan J, Khan W, Barry K. Non-operative management of diverticular perforation in a patient with suspected Ehlers-Danlos syndrome. Int J Surg Case Rep. 2014 Jan;5(3):135–137. – reference: 2) Pepin M, Schwarze U, Superti-Furga A, Byers PH. Clinical and genetic features of Ehlers-Danlos syndrome type IV, the vascular type. N Engl J Med. 2000 Mar;342(10):673–680. – reference: 7) Kulas Soborg ML, Leganger J, Rosenberg J, Burcharth J. Increased need for gastrointestinal surgery and increased risk of surgery-rerated complication in patients with Ehlers-Danlos syndrome: a systematic review. Dig Surg. 2017;34(2):161–170. |
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| Title | 血管型Ehlers-Danlos症候群患者の下部消化管穿孔に対して保存的加療が奏効した1例 |
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