遺伝性球状赤血球症に対する脾臓・胆囊摘出術の後方視的検討 胆石合併例に対する治療方針の提案
【目的】小児の遺伝性球状赤血球症（HS）に対する脾臓摘出術は，6歳以上で行うことが推奨されているが，併発する合併症である胆石に対する治療方針が明記されたものはない．当科におけるHSに対する脾臓摘出術（脾摘）および胆囊摘出術（胆摘）について後方視的に検討し，特に胆石合併例に対する治療方針を明らかにすることを目的とした．【方法】2000年1月～2023年12月までに当科で手術されたHS患児を対象とした．検討項目は男女比，診断時期，術前血液検査，手術時年齢，手術術式，術前合併症とした．胆石・胆泥を有するものを胆石合併例とし，胆石・胆泥の変化を後方視的に検討した．【結果】対象は11例（男児2例，女児9...
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| Published in | 日本小児外科学会雑誌 Vol. 61; no. 1; pp. 28 - 35 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
特定非営利活動法人 日本小児外科学会
20.02.2025
日本小児外科学会 |
| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0288-609X 2187-4247 |
| DOI | 10.11164/jjsps.61.1_28 |
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| Abstract | 【目的】小児の遺伝性球状赤血球症（HS）に対する脾臓摘出術は，6歳以上で行うことが推奨されているが，併発する合併症である胆石に対する治療方針が明記されたものはない．当科におけるHSに対する脾臓摘出術（脾摘）および胆囊摘出術（胆摘）について後方視的に検討し，特に胆石合併例に対する治療方針を明らかにすることを目的とした．【方法】2000年1月～2023年12月までに当科で手術されたHS患児を対象とした．検討項目は男女比，診断時期，術前血液検査，手術時年齢，手術術式，術前合併症とした．胆石・胆泥を有するものを胆石合併例とし，胆石・胆泥の変化を後方視的に検討した．【結果】対象は11例（男児2例，女児9例），診断時期は新生児期4例，0～3歳2例，4歳以上5例であった．胆石関連合併症として，胆石3例，胆泥2例，胆囊炎1例を認めた．胆石，胆泥の経時的変化が追跡できた症例が2例あった．1例は胆石が3 mm（10歳時）から7 mm（13歳時），10 mm（14歳時）と次第に増大し，総胆管への落下結石による閉塞性黄疸を発症した．手術時年齢は5歳2例，6歳以上9例（中央値10歳［6～14歳］）であった．術式は腹腔鏡下脾摘6例，腹腔鏡下脾摘＋腹腔鏡下胆摘3例，腹腔鏡下脾摘＋開腹胆摘1例（胆囊管周囲の炎症が高度のため腹腔鏡下から開腹へ移行），腹腔鏡下脾摘＋開腹胆摘＋総胆管切開切石術1例（内視鏡的総胆管ドレナージ処置による減黄後に実施）であった．【結論】胆石を有するHS症例は，胆石による有害事象を来す可能性があり，超音波検査によるフォローアップを経時的に行い，小児科と連携しながら脾摘，胆摘の適応および時期について決定する必要がある． |
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| AbstractList | 「要旨」【目的】小児の遺伝性球状赤血球症(HS)に対する脾臓摘出術は, 6歳以上で行うことが推奨されているが, 併発する合併症である胆石に対する治療方針が明記されたものはない. 当科におけるHSに対する脾臓摘出術(脾摘)および胆嚢摘出術(胆摘)について後方視的に検討し, 特に胆石合併例に対する治療方針を明らかにすることを目的とした. 【方法】2000年1月～2023年12月までに当科で手術されたHS患児を対象とした. 検討項目は男女比, 診断時期, 術前血液検査, 手術時年齢, 手術術式, 術前合併症とした. 胆石・胆泥を有するものを胆石合併例とし, 胆石・胆泥の変化を後方視的に検討した. 【結果】対象は11例(男児2例, 女児9例), 診断時期は新生児期4例, 0～3歳2例, 4歳以上5例であった. 胆石関連合併症として, 胆石3例, 胆泥2例, 胆嚢炎1例を認めた. 胆石, 胆泥の経時的変化が追跡できた症例が2例あった. 1例は胆石が3mm(10歳時)から7mm(13歳時), 10mm(14歳時)と次第に増大し, 総胆管への落下結石による閉塞性黄疸を発症した. 手術時年齢は5歳2例, 6歳以上9例(中央値10歳[6～14歳])であった. 術式は腹腔鏡下脾摘6例, 腹腔鏡下脾摘+腹腔鏡下胆摘3例, 腹腔鏡下脾摘+開腹胆摘1例(胆嚢管周囲の炎症が高度のため腹腔鏡下から開腹へ移行), 腹腔鏡下脾摘+開腹胆摘+総胆管切開切石術1例(内視鏡的総胆管ドレナージ処置による減黄後に実施)であった. 【結論】胆石を有するHS症例は, 胆石による有害事象を来す可能性があり, 超音波検査によるフォローアップを経時的に行い, 小児科と連携しながら脾摘, 胆摘の適応および時期について決定する必要がある. 【目的】小児の遺伝性球状赤血球症（HS）に対する脾臓摘出術は，6歳以上で行うことが推奨されているが，併発する合併症である胆石に対する治療方針が明記されたものはない．当科におけるHSに対する脾臓摘出術（脾摘）および胆囊摘出術（胆摘）について後方視的に検討し，特に胆石合併例に対する治療方針を明らかにすることを目的とした．【方法】2000年1月～2023年12月までに当科で手術されたHS患児を対象とした．検討項目は男女比，診断時期，術前血液検査，手術時年齢，手術術式，術前合併症とした．胆石・胆泥を有するものを胆石合併例とし，胆石・胆泥の変化を後方視的に検討した．【結果】対象は11例（男児2例，女児9例），診断時期は新生児期4例，0～3歳2例，4歳以上5例であった．胆石関連合併症として，胆石3例，胆泥2例，胆囊炎1例を認めた．胆石，胆泥の経時的変化が追跡できた症例が2例あった．1例は胆石が3 mm（10歳時）から7 mm（13歳時），10 mm（14歳時）と次第に増大し，総胆管への落下結石による閉塞性黄疸を発症した．手術時年齢は5歳2例，6歳以上9例（中央値10歳［6～14歳］）であった．術式は腹腔鏡下脾摘6例，腹腔鏡下脾摘＋腹腔鏡下胆摘3例，腹腔鏡下脾摘＋開腹胆摘1例（胆囊管周囲の炎症が高度のため腹腔鏡下から開腹へ移行），腹腔鏡下脾摘＋開腹胆摘＋総胆管切開切石術1例（内視鏡的総胆管ドレナージ処置による減黄後に実施）であった．【結論】胆石を有するHS症例は，胆石による有害事象を来す可能性があり，超音波検査によるフォローアップを経時的に行い，小児科と連携しながら脾摘，胆摘の適応および時期について決定する必要がある． |
| Author | 古賀, 義法 升井, 大介 髙城, 翔太郎 橋詰, 直樹 倉八, 朋宏 東舘, 成希 吉田, 寛樹 愛甲, 崇人 靍久, 士保利 加治, 建 |
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| References | 17) 久松千恵子，西島栄治，前田貢作：体質性黄疸の合併により黄疸の遅延を認めた遺伝性球状赤血球症の1例．日小外会誌，52: 1061-1066, 2016. 9) Ruparel RK, Bogert JN, Moir CR, et al.: Synchronous splenectomy during cholecystectomy for hereditary spherocytosis: Is it really necessary? J Pediatr Surg, 49: 433-435, 2014. 13) 高山智燮，中辻直之，堀川雅人，他：遺伝性球状赤血球症に胆嚢総胆管結石を合併した小児に対して腹腔鏡下脾摘術と胆嚢摘出術，総胆管切石術を施行した1例．日内視鏡外会誌，12: 81-86, 2007. 12) 山崎 肇：高度の閉塞性黄疸が輸液のみの経過で速やかに改善した遺伝性球状赤血球症の9歳男児．小児科，61: 1161-1164, 2020. 3) 神尾卓哉，照井君典：【小児で経験する「血液の異常」―血液疾患の鑑別とトピックス】各論：赤血球の異常 遺伝性貧血．小児内科，53: 1065-1068, 2021. 4) 大園秀一，中川慎一郎，稲田浩子，他：当科における遺伝性球状赤血球症（HS）12例の検討．日小児血液会誌，17: 23-28, 2003. 15) 別府 透，増田吉弘，片渕 茂，他：胆嚢結石を合併した遺伝性球状赤血球症に対する腹腔鏡下治療．日消外会誌，29: 1050-1054, 1996. 7) Bolton-Maggs PH, Langer LC, Iolascon A, et al.: Guidelines for the diagnosis and management of hereditary spherocytosis-2011 update. Br J Haematol, 156: 37-49, 2012. 18) 福井 渉，塩田光隆，秦 大資，他：閉塞性黄疸に対する胆道ドレナージが不応であったGilbert症候群合併の遺伝性球状赤血球症．日小児栄消肝会誌，36: 71-76, 2022. 2) Perrotta S, Gallagher PG, Mohandas N: Hereditary spherocytosis. Lancet, 372: 1141-1126, 2008. 14) Sugita K, Maruo Y, Kurosawa H, et al.: Severe hyperbilirubinemia in a 10-year-old girl with a combined disorder of hereditary spherocytosis and Gilbert syndrome. Pediatr Int, 49: 540-542, 2007. 11) 塚田日出樹，渡辺 薫，渡辺克也，他：胆石による一時的な閉塞性黄疸を来した球状赤血球症の1例．小児臨，51: 443-447, 1998. 6) 伊勢秀雄，臼井律郎，北山 修，他：胆汁組成の変動と黒色石の形成．胆と膵，12: 979-982, 1991. 20) 石井重登，藤澤聡郎，伊佐山浩通：小児の胆膵内視鏡治療に対する取り組み．Gastroenterol Endosc，64: 1147-1157, 2022. 8) Alizai NK, Richards EM, Stringer MD: Is cholecystectomy really an indication for concomitant splenectomy in mild hereditary spherocytosis? Arch Dis Child, 95: 596-599, 2010. 16) 柿原瑞穂，光藤章二，若林直樹，他：内視鏡的乳頭バルーン拡張術下に総胆管結石除去術を施行した小児の遺伝性球状赤血球症の1例．Gastroenterol Endosc，42: 2289-2293, 2000. 21) Liu Y, Jin S, Li Y, et al.: Treatment of asymptomatic gallstones in children with hereditary spherocytosis requiring splenectomy. J Pediatr Surg, 58: 756-761, 2023. 5) 鈴木範美，伊勢秀雄，高橋良延，他：黒色胆石の組成と成因．肝胆膵，20: 383-389, 1990. 10) Iolascon A, Andolfo I, Barcellini W, et al.: Recommendations regarding splenectomy in hereditary hemolytic anemias. Hematologica, 102: 1304-1313, 2017. 1) 宮村能子：【小児疾患診療のための病態生理 3 改訂第6版】血液・腫瘍性疾患 遺伝性球状赤血球症（解説）．小児内科，54: 833-837, 2022. 19) Cho JM, Jeong IS, Kim HJ, et al.: Early adverse events and long-term outcomes of endoscopic sphincterotomy in a pediatric population: A single-center experience. Endoscopy, 49: 438-446, 2017. |
| References_xml | – reference: 17) 久松千恵子，西島栄治，前田貢作：体質性黄疸の合併により黄疸の遅延を認めた遺伝性球状赤血球症の1例．日小外会誌，52: 1061-1066, 2016. – reference: 16) 柿原瑞穂，光藤章二，若林直樹，他：内視鏡的乳頭バルーン拡張術下に総胆管結石除去術を施行した小児の遺伝性球状赤血球症の1例．Gastroenterol Endosc，42: 2289-2293, 2000. – reference: 5) 鈴木範美，伊勢秀雄，高橋良延，他：黒色胆石の組成と成因．肝胆膵，20: 383-389, 1990. – reference: 11) 塚田日出樹，渡辺 薫，渡辺克也，他：胆石による一時的な閉塞性黄疸を来した球状赤血球症の1例．小児臨，51: 443-447, 1998. – reference: 4) 大園秀一，中川慎一郎，稲田浩子，他：当科における遺伝性球状赤血球症（HS）12例の検討．日小児血液会誌，17: 23-28, 2003. – reference: 15) 別府 透，増田吉弘，片渕 茂，他：胆嚢結石を合併した遺伝性球状赤血球症に対する腹腔鏡下治療．日消外会誌，29: 1050-1054, 1996. – reference: 6) 伊勢秀雄，臼井律郎，北山 修，他：胆汁組成の変動と黒色石の形成．胆と膵，12: 979-982, 1991. – reference: 20) 石井重登，藤澤聡郎，伊佐山浩通：小児の胆膵内視鏡治療に対する取り組み．Gastroenterol Endosc，64: 1147-1157, 2022. – reference: 21) Liu Y, Jin S, Li Y, et al.: Treatment of asymptomatic gallstones in children with hereditary spherocytosis requiring splenectomy. J Pediatr Surg, 58: 756-761, 2023. – reference: 3) 神尾卓哉，照井君典：【小児で経験する「血液の異常」―血液疾患の鑑別とトピックス】各論：赤血球の異常 遺伝性貧血．小児内科，53: 1065-1068, 2021. – reference: 7) Bolton-Maggs PH, Langer LC, Iolascon A, et al.: Guidelines for the diagnosis and management of hereditary spherocytosis-2011 update. Br J Haematol, 156: 37-49, 2012. – reference: 8) Alizai NK, Richards EM, Stringer MD: Is cholecystectomy really an indication for concomitant splenectomy in mild hereditary spherocytosis? Arch Dis Child, 95: 596-599, 2010. – reference: 12) 山崎 肇：高度の閉塞性黄疸が輸液のみの経過で速やかに改善した遺伝性球状赤血球症の9歳男児．小児科，61: 1161-1164, 2020. – reference: 18) 福井 渉，塩田光隆，秦 大資，他：閉塞性黄疸に対する胆道ドレナージが不応であったGilbert症候群合併の遺伝性球状赤血球症．日小児栄消肝会誌，36: 71-76, 2022. – reference: 9) Ruparel RK, Bogert JN, Moir CR, et al.: Synchronous splenectomy during cholecystectomy for hereditary spherocytosis: Is it really necessary? J Pediatr Surg, 49: 433-435, 2014. – reference: 13) 高山智燮，中辻直之，堀川雅人，他：遺伝性球状赤血球症に胆嚢総胆管結石を合併した小児に対して腹腔鏡下脾摘術と胆嚢摘出術，総胆管切石術を施行した1例．日内視鏡外会誌，12: 81-86, 2007. – reference: 19) Cho JM, Jeong IS, Kim HJ, et al.: Early adverse events and long-term outcomes of endoscopic sphincterotomy in a pediatric population: A single-center experience. Endoscopy, 49: 438-446, 2017. – reference: 14) Sugita K, Maruo Y, Kurosawa H, et al.: Severe hyperbilirubinemia in a 10-year-old girl with a combined disorder of hereditary spherocytosis and Gilbert syndrome. Pediatr Int, 49: 540-542, 2007. – reference: 1) 宮村能子：【小児疾患診療のための病態生理 3 改訂第6版】血液・腫瘍性疾患 遺伝性球状赤血球症（解説）．小児内科，54: 833-837, 2022. – reference: 2) Perrotta S, Gallagher PG, Mohandas N: Hereditary spherocytosis. Lancet, 372: 1141-1126, 2008. – reference: 10) Iolascon A, Andolfo I, Barcellini W, et al.: Recommendations regarding splenectomy in hereditary hemolytic anemias. Hematologica, 102: 1304-1313, 2017. |
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| SourceID | medicalonline jstage |
| SourceType | Publisher |
| StartPage | 28 |
| SubjectTerms | 手術時期 治療方針 胆囊結石 遺伝性球状赤血球症 閉塞性黄疸 |
| Subtitle | 胆石合併例に対する治療方針の提案 |
| Title | 遺伝性球状赤血球症に対する脾臓・胆囊摘出術の後方視的検討 |
| URI | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jjsps/61/1/61_28/_article/-char/ja http://mol.medicalonline.jp/en/journal/download?GoodsID=es5shoge/2025/006101/013&name=0028-0035j |
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| ispartofPNX | 日本小児外科学会雑誌, 2025/02/20, Vol.61(1), pp.28-35 |
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