両側頚部腫脹，縦隔リンパ節腫大が発見のきっかけになったミクリッツ病の一例
症例は59歳男性，持続する両側頚部腫脹を自覚し受診．頚胸部CTを施行し，両側顎下腺腫脹，縦隔リンパ節の腫大を認めた．頚部針生検施行したが，結果は炎症性唾液腺組織であり，悪性細胞は認めなかった．肺癌，悪性リンパ腫等を疑い胸腔鏡下縦隔リンパ節生検を施行したが，悪性所見を認めず炎症性腫大であった．シェーグレン症候群，ミクリッツ病を疑い採血，顎下腺組織免疫染色を追加し，リンパ球は著名なIgG4陽性形質細胞浸潤を認めた．また，dry eye，dry mouthも認め，血清IgG 1,618 mg/dl，IgG4 487 mg/dl，抗SS-Aと抗SS-B，抗核抗体は陰性であった．以上よりシェーグレン症候...
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| Published in | 日本呼吸器外科学会雑誌 Vol. 26; no. 1; pp. 041 - 045 |
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| Main Authors | , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
特定非営利活動法人 日本呼吸器外科学会
15.01.2012
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| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0919-0945 1881-4158 |
| DOI | 10.2995/jacsurg.26.041 |
Cover
| Abstract | 症例は59歳男性，持続する両側頚部腫脹を自覚し受診．頚胸部CTを施行し，両側顎下腺腫脹，縦隔リンパ節の腫大を認めた．頚部針生検施行したが，結果は炎症性唾液腺組織であり，悪性細胞は認めなかった．肺癌，悪性リンパ腫等を疑い胸腔鏡下縦隔リンパ節生検を施行したが，悪性所見を認めず炎症性腫大であった．シェーグレン症候群，ミクリッツ病を疑い採血，顎下腺組織免疫染色を追加し，リンパ球は著名なIgG4陽性形質細胞浸潤を認めた．また，dry eye，dry mouthも認め，血清IgG 1,618 mg/dl，IgG4 487 mg/dl，抗SS-Aと抗SS-B，抗核抗体は陰性であった．以上よりシェーグレン症候群ではなくミクリッツ病と診断した．現在は，プレドニゾロン40 mg/dayより開始し漸減中であるが，唾液腺，縦隔リンパ節は縮小し，dry eye，dry mouthの改善も認めた． |
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| AbstractList | 症例は59歳男性，持続する両側頚部腫脹を自覚し受診．頚胸部CTを施行し，両側顎下腺腫脹，縦隔リンパ節の腫大を認めた．頚部針生検施行したが，結果は炎症性唾液腺組織であり，悪性細胞は認めなかった．肺癌，悪性リンパ腫等を疑い胸腔鏡下縦隔リンパ節生検を施行したが，悪性所見を認めず炎症性腫大であった．シェーグレン症候群，ミクリッツ病を疑い採血，顎下腺組織免疫染色を追加し，リンパ球は著名なIgG4陽性形質細胞浸潤を認めた．また，dry eye，dry mouthも認め，血清IgG 1,618 mg/dl，IgG4 487 mg/dl，抗SS-Aと抗SS-B，抗核抗体は陰性であった．以上よりシェーグレン症候群ではなくミクリッツ病と診断した．現在は，プレドニゾロン40 mg/dayより開始し漸減中であるが，唾液腺，縦隔リンパ節は縮小し，dry eye，dry mouthの改善も認めた． |
| Author | 池田, 徳彦 河野, 貴文 木村, 雅一 加藤, 治文 岩屋, 啓一 宮島, 邦治 |
| Author_FL | KATO Harubumi KIMURA Masakazu KOUNO Takafumi IKEDA Norihiko IWAYA Keiichi MIYAJIMA Kuniharu |
| Author_FL_xml | – sequence: 1 fullname: KIMURA Masakazu – sequence: 2 fullname: MIYAJIMA Kuniharu – sequence: 3 fullname: KOUNO Takafumi – sequence: 4 fullname: IWAYA Keiichi – sequence: 5 fullname: KATO Harubumi – sequence: 6 fullname: IKEDA Norihiko |
| Author_xml | – sequence: 1 fullname: 宮島, 邦治 organization: 新座志木中央総合病院 呼吸器外科 – sequence: 1 fullname: 河野, 貴文 organization: 新座志木中央総合病院 呼吸器外科 – sequence: 1 fullname: 加藤, 治文 organization: 新座志木中央総合病院 呼吸器外科 – sequence: 1 fullname: 木村, 雅一 organization: 新座志木中央総合病院 呼吸器外科 – sequence: 1 fullname: 池田, 徳彦 organization: 東京医科大学 呼吸器・甲状腺外科 – sequence: 1 fullname: 岩屋, 啓一 organization: 防衛医科大学校病院 病態病理学講座 |
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| DocumentTitleAlternate | A case of Mikulicz's disease with bilateral neck swelling and mediastinal lymphadenopathy |
| DocumentTitle_FL | A case of Mikulicz's disease with bilateral neck swelling and mediastinal lymphadenopathy |
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| PublicationTitle | 日本呼吸器外科学会雑誌 |
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| PublicationYear | 2012 |
| Publisher | 特定非営利活動法人 日本呼吸器外科学会 |
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| References | 3) 山本元久，高橋裕樹，苗代康可，他．ミクリッツ病と全身性IgG4関連疾患—当科におけるsystemic IgG4-related plasmacytic syndrome (SIPS) 40例の臨床的検討から—．日臨免疫会誌 2008; 31: 1-8. 6) Napp O. Über die Beziehungen der Mikuliczschen Erkrankung Tuberkulose. Stschr Augenheilk 1907; 17: 513-7. 9) 正木康史，菅井 進，下山久美子，他．40例のAMOLPS（自己免疫性リンパ増殖性多臓器疾患）/Mikulicz病の検討．第14回日本シェーグレン症候群研究会抄録集 2005; 68-9. 5) Mikulicz J. Über eine eigenartige Symmetrishe Erkrankung Der Tranen Und Mundspeicheldrusen. Beitr. z. chir. Fesrschr. f. Theodor Billroth. Stuttgart. 1892; pp. 610-30. 1) Hamano H, Kawa S, Horiuchi A, et al. High serum IgG4 concentrations in paitents with sclerosing pancreatitis. N Engl J Med 2001; 344: 732-8. 15) Yamamoto M, Harada S, Ohara M, et al. Beneficial effects of steroid therapy for Mikulicz's disease. Rheumatology (Oxford) 2005; 44: 1322-3. 13) Inoue D, Zen Y, Abo H, et al. Immunoglobulin G4-related lung disease: CT findings with pathologic correlations. Radiology 2009; 251: 260-70. 2) Kamisawa T, Okamoto A. Autoimmune pancreatitis: proposal of IgG4-related sclerosing disease. J Gastroenterol 2006; 41: 613-25. 10) 山本元久，鈴木知佐子，苗代康可，高橋裕樹，篠村恭久，今井浩三．ミクリッツ病における疾患独立性の意義—Revival of interests in Mikulicz's disease—．日臨免疫会誌 2006; 29: 1-7. 4) Masaki Y, Dong L, Kurose N, et al. Proposal for a new clinical entity, IgG4-positive multiorgan lymphoproliferative syndrome: analysis of 64 cases of IgG4-related disorders. Ann Rheum Dis 2009; 68: 1310-5. 14) Zen Y, Inoue D, Kitano A, et al. IgG4-related lung and pleural disease: a clinicopathologic study of 21 cases. Am J Surg Pathol 2009; 33: 1886-93. 8) Morgan WS, Castleman B. A clinicopathologic study of “Mikuliczs disease”. Am J Pathol 1953; 29: 471-503. 12) 中曽根悦子，藤澤朋幸，間藤尚子，他．肺野多発陰影，縦隔リンパ節腫大および左気管支内腔に腫瘤性病変を認めたIgG4関連肺疾患の一例．気管支学 2010; 32: 498-503. 11) Yamamoto M, Takahashi H, Suzuki C, et al. Analysis of serum IgG subclasses in churg-strauss syndrome—The meaning of elevated serum levels of IgG4. Intern Med 2010; 49: 1365-70. 7) Schaffer AJ, Jacobsen AW. Mikulicz's syndrome a report of ten cases. Am J Dis Child 1927; 34: 327-46. |
| References_xml | – reference: 6) Napp O. Über die Beziehungen der Mikuliczschen Erkrankung Tuberkulose. Stschr Augenheilk 1907; 17: 513-7. – reference: 13) Inoue D, Zen Y, Abo H, et al. Immunoglobulin G4-related lung disease: CT findings with pathologic correlations. Radiology 2009; 251: 260-70. – reference: 1) Hamano H, Kawa S, Horiuchi A, et al. High serum IgG4 concentrations in paitents with sclerosing pancreatitis. N Engl J Med 2001; 344: 732-8. – reference: 7) Schaffer AJ, Jacobsen AW. Mikulicz's syndrome a report of ten cases. Am J Dis Child 1927; 34: 327-46. – reference: 14) Zen Y, Inoue D, Kitano A, et al. IgG4-related lung and pleural disease: a clinicopathologic study of 21 cases. Am J Surg Pathol 2009; 33: 1886-93. – reference: 8) Morgan WS, Castleman B. A clinicopathologic study of “Mikuliczs disease”. Am J Pathol 1953; 29: 471-503. – reference: 15) Yamamoto M, Harada S, Ohara M, et al. Beneficial effects of steroid therapy for Mikulicz's disease. Rheumatology (Oxford) 2005; 44: 1322-3. – reference: 3) 山本元久，高橋裕樹，苗代康可，他．ミクリッツ病と全身性IgG4関連疾患—当科におけるsystemic IgG4-related plasmacytic syndrome (SIPS) 40例の臨床的検討から—．日臨免疫会誌 2008; 31: 1-8. – reference: 10) 山本元久，鈴木知佐子，苗代康可，高橋裕樹，篠村恭久，今井浩三．ミクリッツ病における疾患独立性の意義—Revival of interests in Mikulicz's disease—．日臨免疫会誌 2006; 29: 1-7. – reference: 2) Kamisawa T, Okamoto A. Autoimmune pancreatitis: proposal of IgG4-related sclerosing disease. J Gastroenterol 2006; 41: 613-25. – reference: 9) 正木康史，菅井 進，下山久美子，他．40例のAMOLPS（自己免疫性リンパ増殖性多臓器疾患）/Mikulicz病の検討．第14回日本シェーグレン症候群研究会抄録集 2005; 68-9. – reference: 4) Masaki Y, Dong L, Kurose N, et al. Proposal for a new clinical entity, IgG4-positive multiorgan lymphoproliferative syndrome: analysis of 64 cases of IgG4-related disorders. Ann Rheum Dis 2009; 68: 1310-5. – reference: 5) Mikulicz J. Über eine eigenartige Symmetrishe Erkrankung Der Tranen Und Mundspeicheldrusen. Beitr. z. chir. Fesrschr. f. Theodor Billroth. Stuttgart. 1892; pp. 610-30. – reference: 12) 中曽根悦子，藤澤朋幸，間藤尚子，他．肺野多発陰影，縦隔リンパ節腫大および左気管支内腔に腫瘤性病変を認めたIgG4関連肺疾患の一例．気管支学 2010; 32: 498-503. – reference: 11) Yamamoto M, Takahashi H, Suzuki C, et al. Analysis of serum IgG subclasses in churg-strauss syndrome—The meaning of elevated serum levels of IgG4. Intern Med 2010; 49: 1365-70. |
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| SubjectTerms | bilateral submandibular swelling IgG4関連疾患 mediastinal lymphadenopathy Mikulicz's disease open biopsy of mediastinal lymph nodes systemic IgG4-related plasmacytic syndrome ミクリッツ病 両側顎下腺腫脹 縦隔リンパ節腫大 胸腔鏡下リンパ節生検 |
| Title | 両側頚部腫脹，縦隔リンパ節腫大が発見のきっかけになったミクリッツ病の一例 |
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| ispartofPNX | 日本呼吸器外科学会雑誌, 2012/01/15, Vol.26(1), pp.041-045 |
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