糖原病Ia型合併多発肝細胞腺腫の1切除例
糖原病Ia型に対する周術期管理に関する報告は少ない．今回，我々は糖原病Ia型に合併した肝細胞腺腫に肝切除を行った1例を経験したので報告する．症例は20歳の女性で，2歳時に糖原病Ia型と診断，増大する多発肝細胞腺腫を指摘されていた．19歳時に糖原病に伴う二次性巣状分節生糸球体硬化症と診断され腎移植を行う方針となったが，5 cm以上の肝細胞腺腫の先行切除目的に当科紹介となった．画像検索で肝外側区域に径17 cm，S8に径6.5 cmの腫瘤を認め，肝全体に径3 cm以下の多発腫瘤が散在し，肝細胞腺腫と診断した．手術はS8腫瘤を含めた左肝切除術を施行した．病理組織診断で，悪性の指標となるβ-caten...
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| Published in | 日本消化器外科学会雑誌 Vol. 55; no. 8; pp. 501 - 510 |
|---|---|
| Main Authors | , , , , , , , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本消化器外科学会
01.08.2022
|
| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0386-9768 1348-9372 |
| DOI | 10.5833/jjgs.2021.0126 |
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| Abstract | 糖原病Ia型に対する周術期管理に関する報告は少ない．今回，我々は糖原病Ia型に合併した肝細胞腺腫に肝切除を行った1例を経験したので報告する．症例は20歳の女性で，2歳時に糖原病Ia型と診断，増大する多発肝細胞腺腫を指摘されていた．19歳時に糖原病に伴う二次性巣状分節生糸球体硬化症と診断され腎移植を行う方針となったが，5 cm以上の肝細胞腺腫の先行切除目的に当科紹介となった．画像検索で肝外側区域に径17 cm，S8に径6.5 cmの腫瘤を認め，肝全体に径3 cm以下の多発腫瘤が散在し，肝細胞腺腫と診断した．手術はS8腫瘤を含めた左肝切除術を施行した．病理組織診断で，悪性の指標となるβ-catenin，glutamine synthetase，Cyclase-associated Protein 2の発現が一部陽性となり悪性化が否定できなかった．周術期には，動脈血液ガス分析を用いたモニタリングおよび術中より高濃度ブドウ糖持続投与による血糖管理を行い，著明な乳酸アシドーシスや低血糖を来すことなく管理を行うことができた． |
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| AbstractList | 糖原病Ia型に対する周術期管理に関する報告は少ない．今回，我々は糖原病Ia型に合併した肝細胞腺腫に肝切除を行った1例を経験したので報告する．症例は20歳の女性で，2歳時に糖原病Ia型と診断，増大する多発肝細胞腺腫を指摘されていた．19歳時に糖原病に伴う二次性巣状分節生糸球体硬化症と診断され腎移植を行う方針となったが，5 cm以上の肝細胞腺腫の先行切除目的に当科紹介となった．画像検索で肝外側区域に径17 cm，S8に径6.5 cmの腫瘤を認め，肝全体に径3 cm以下の多発腫瘤が散在し，肝細胞腺腫と診断した．手術はS8腫瘤を含めた左肝切除術を施行した．病理組織診断で，悪性の指標となるβ-catenin，glutamine synthetase，Cyclase-associated Protein 2の発現が一部陽性となり悪性化が否定できなかった．周術期には，動脈血液ガス分析を用いたモニタリングおよび術中より高濃度ブドウ糖持続投与による血糖管理を行い，著明な乳酸アシドーシスや低血糖を来すことなく管理を行うことができた． |
| Author | 栗山, 直久 湯淺, 博登 藤井, 武宏 飯澤, 祐介 臼井, 美希 種村, 彰洋 櫻井, 洋至 早﨑, 碧泉 村田, 泰洋 水野, 修吾 中村, 俊太 岸和田, 昌之 |
| Author_xml | – sequence: 1 fullname: 早﨑, 碧泉 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 水野, 修吾 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 飯澤, 祐介 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 岸和田, 昌之 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 臼井, 美希 organization: 三重大学医学部附属病院病理診断科 – sequence: 1 fullname: 中村, 俊太 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 湯淺, 博登 organization: 三重大学医学部附属病院病理診断科 – sequence: 1 fullname: 種村, 彰洋 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 栗山, 直久 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 藤井, 武宏 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 村田, 泰洋 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 – sequence: 1 fullname: 櫻井, 洋至 organization: 三重大学医学部附属病院肝胆膵・移植外科 |
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| Copyright | 2022 一般社団法人 日本消化器外科学会 |
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| PublicationDecade | 2020 |
| PublicationTitle | 日本消化器外科学会雑誌 |
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| References | 16) Ochi H, Hiraoka A, Uehara T, Hidaka S, Kawasaki H, Furuya K, et al. Abdominal imaging findings of a patient with hepatocellular carcinoma associated with glycogen storage disease type Ia. Intern Med. 2011;50:2317–2322. 15) 池田 直哉，福永 潔，橋本 真治，近藤 匡，小田 竜也，佐々木 亮孝，ほか．糖原病Ia型に合併した肝細胞腺腫に対し2回の切除術を施行した1例．日本消化器外科学会雑誌．2010;43:1019–1024. 22) 菱沼 典正，鬼頭 剛，水戸野 裕之，白鳥 徹，宮本 強，廣井 威，ほか．2.5%ブドウ糖加酢酸リンゲル液を用いた糖原病I型2症例の麻酔管理．臨床麻酔．1998;22:695–697. 20) 出井 秀幸，夏目 誠治，千田 嘉毅，奥野 正隆，林 大介，伊藤 誠二，ほか．術後管理に難渋した糖原病I型合併肝細胞癌の1切除例．日本消化器外科学会雑誌．2020;53:147–153. 2) 依藤 亨．知っておきたい稀な肝胆膵疾患 糖原病I型（von Gierke病：G6Pase欠損症）．肝胆膵．2015;70:777–783. 6) 渡辺 明治，峯村 正実，高原 照美，古井 啓，土田 敏博，桑原 芳弘，ほか．糖原病Ia型（von Gierke病）における肝発癌機構―adenoma-carcinoma sequence．Pharma Medica．1994;12:141–154. 9) 出雲崎 晃，井上 大．CTとMRIのサインから読み解く病態・病理I 肝・胆・膵領域．臨床放射線．2020;65:1371–1377. 8) Baheti AD, Yeh MM, O’Malley R, Lalwani N. Malignant transformation of hepatic adenoma in glycogen storage disease type‐Ia: report of an exceptional case diagnosed on surveillance imaging. J Clin Imaging Sci. 2015;5:47. 11) Kudo M. Hepatocellular adenoma in type Ia glycogen storage disease. J Gastroenterol. 2011;36:65–66. 12) 西山 由希子，大森 睦子，倉迫 敏明，熊田 雄太，安積 さやか，小倉 麻耶，ほか．肝切除術・噴門形成術の周術期管理を行ったVon Gierke病（糖原病Ia型）の一症例．姫路赤十字病院誌．2010;34:68–71. 24) 赤井 靖宏．慢性腎臓病（CKD）CKD患者の周術期管理のポイント―保存期，RRT期―．腎と透析．2020;89(4):618–620. 19) Yatabe T, Nakamura R, Kitagawa H, Munekage M, Hanazaki K. A case of perioperative glucose control by using an artificial pancreas in a patient with glycogen storage disease. J Artif Organs. 2016;19:100–103. 3) Bioulac-Sage P, Kakar S, Nault JC. Hepatocellular adenoma. In: WHO Classfication of Tumours Editorial Board, editor. WHO Classfication of Tumours 5th ed, digestive System tumors. Lyon: IARC Press; 2019. p. 224–228. 13) 小川 美登，下荒神 武，瀬戸 倫義，上農 喜朗，堺 登志子，岸 義彦，ほか．糖原病の麻酔経験．麻酔．1995;44(12):1703–1706. 4) 中島 収，隈部 力，内藤 嘉紀，秋葉 純，三原 勇太郎，草野 弘宣，ほか．消化器腫瘍II 新WHO分類のポイント 肝胆膵編 肝細胞腺腫と限局性結節性過形成．病理と臨床．2020;38:1074–1082. 10) Farges O, Dokmak S. Malignant transformation of liver adenoma: an analysis of the literature. Dig Surg. 2010;27:32–38. 23) 若松 愛子，岸田 朋子，横山 幸三，石神 哲郎，椙山 加綱．甲状腺機能低下症と気管支喘息を合併した糖原病I型患者の麻酔経験．日本歯科麻酔学会雑誌．2002;30:203–208. 7) Okata Y, Hatakeyama T, Bitoh Y, Aida Y, Tomioka Y. Hepatocellular carcinoma with glycogen storage disease type Ia. Pediatr Int. 2020;62:744–745. 18) 植村 修一郎，有泉 俊一，高橋 豊，大森 亜紀子，小寺 由人，片桐 聡，ほか．糖原病Ia型に合併した多発肝細胞腺腫の1例．日本消化器病学会雑誌．2014;111:787–796. 21) 小林 規俊，宮川 薫，大川 伸一，玉井 拙夫，多羅尾 和郎，杉政 征夫，ほか．糖原病に合併した肝細胞癌の1例．肝臓．2002;43(1):43–49. 5) Kanamori H, Nakade Y, Yamamoto T, Kobayashi Y, Sato K, Ito K, et al. Case of cholangiocellular carcinoma in a patient with glycogen storage disease type Ia. Hepatol Res. 2015;45:494–499. 17) 北尾 梓，蒲田 敏文，小林 聡，香田 渉，南 哲弥，高村 博之，ほか．糖原病I型に合併した肝内胆管癌の1例．臨床放射線．2011;56:1112–1116. 1) 奥田 悠季子，太田 英夫，三上 恒治，長瀬 博次，向井 亮太，岡田 一幸，ほか．糖原病I型に合併した肝細胞癌の1例．癌と化学療法．2009;36:2362–2364. 14) Oshita A, Itamoto T, Amano H, Ohdan H, Tashiro H, Asahara T, et al. Perioperative management of benign hepatic tumors in patients with glycogen storage disease type Ia. J Hepatobiliary Pancreat Surg. 2008;15:200–203. |
| References_xml | – reference: 9) 出雲崎 晃，井上 大．CTとMRIのサインから読み解く病態・病理I 肝・胆・膵領域．臨床放射線．2020;65:1371–1377. – reference: 16) Ochi H, Hiraoka A, Uehara T, Hidaka S, Kawasaki H, Furuya K, et al. Abdominal imaging findings of a patient with hepatocellular carcinoma associated with glycogen storage disease type Ia. Intern Med. 2011;50:2317–2322. – reference: 24) 赤井 靖宏．慢性腎臓病（CKD）CKD患者の周術期管理のポイント―保存期，RRT期―．腎と透析．2020;89(4):618–620. – reference: 2) 依藤 亨．知っておきたい稀な肝胆膵疾患 糖原病I型（von Gierke病：G6Pase欠損症）．肝胆膵．2015;70:777–783. – reference: 6) 渡辺 明治，峯村 正実，高原 照美，古井 啓，土田 敏博，桑原 芳弘，ほか．糖原病Ia型（von Gierke病）における肝発癌機構―adenoma-carcinoma sequence．Pharma Medica．1994;12:141–154. – reference: 22) 菱沼 典正，鬼頭 剛，水戸野 裕之，白鳥 徹，宮本 強，廣井 威，ほか．2.5%ブドウ糖加酢酸リンゲル液を用いた糖原病I型2症例の麻酔管理．臨床麻酔．1998;22:695–697. – reference: 13) 小川 美登，下荒神 武，瀬戸 倫義，上農 喜朗，堺 登志子，岸 義彦，ほか．糖原病の麻酔経験．麻酔．1995;44(12):1703–1706. – reference: 17) 北尾 梓，蒲田 敏文，小林 聡，香田 渉，南 哲弥，高村 博之，ほか．糖原病I型に合併した肝内胆管癌の1例．臨床放射線．2011;56:1112–1116. – reference: 3) Bioulac-Sage P, Kakar S, Nault JC. Hepatocellular adenoma. In: WHO Classfication of Tumours Editorial Board, editor. WHO Classfication of Tumours 5th ed, digestive System tumors. Lyon: IARC Press; 2019. p. 224–228. – reference: 15) 池田 直哉，福永 潔，橋本 真治，近藤 匡，小田 竜也，佐々木 亮孝，ほか．糖原病Ia型に合併した肝細胞腺腫に対し2回の切除術を施行した1例．日本消化器外科学会雑誌．2010;43:1019–1024. – reference: 12) 西山 由希子，大森 睦子，倉迫 敏明，熊田 雄太，安積 さやか，小倉 麻耶，ほか．肝切除術・噴門形成術の周術期管理を行ったVon Gierke病（糖原病Ia型）の一症例．姫路赤十字病院誌．2010;34:68–71. – reference: 10) Farges O, Dokmak S. Malignant transformation of liver adenoma: an analysis of the literature. Dig Surg. 2010;27:32–38. – reference: 14) Oshita A, Itamoto T, Amano H, Ohdan H, Tashiro H, Asahara T, et al. Perioperative management of benign hepatic tumors in patients with glycogen storage disease type Ia. J Hepatobiliary Pancreat Surg. 2008;15:200–203. – reference: 19) Yatabe T, Nakamura R, Kitagawa H, Munekage M, Hanazaki K. A case of perioperative glucose control by using an artificial pancreas in a patient with glycogen storage disease. J Artif Organs. 2016;19:100–103. – reference: 7) Okata Y, Hatakeyama T, Bitoh Y, Aida Y, Tomioka Y. Hepatocellular carcinoma with glycogen storage disease type Ia. Pediatr Int. 2020;62:744–745. – reference: 11) Kudo M. Hepatocellular adenoma in type Ia glycogen storage disease. J Gastroenterol. 2011;36:65–66. – reference: 8) Baheti AD, Yeh MM, O’Malley R, Lalwani N. Malignant transformation of hepatic adenoma in glycogen storage disease type‐Ia: report of an exceptional case diagnosed on surveillance imaging. J Clin Imaging Sci. 2015;5:47. – reference: 18) 植村 修一郎，有泉 俊一，高橋 豊，大森 亜紀子，小寺 由人，片桐 聡，ほか．糖原病Ia型に合併した多発肝細胞腺腫の1例．日本消化器病学会雑誌．2014;111:787–796. – reference: 23) 若松 愛子，岸田 朋子，横山 幸三，石神 哲郎，椙山 加綱．甲状腺機能低下症と気管支喘息を合併した糖原病I型患者の麻酔経験．日本歯科麻酔学会雑誌．2002;30:203–208. – reference: 1) 奥田 悠季子，太田 英夫，三上 恒治，長瀬 博次，向井 亮太，岡田 一幸，ほか．糖原病I型に合併した肝細胞癌の1例．癌と化学療法．2009;36:2362–2364. – reference: 5) Kanamori H, Nakade Y, Yamamoto T, Kobayashi Y, Sato K, Ito K, et al. Case of cholangiocellular carcinoma in a patient with glycogen storage disease type Ia. Hepatol Res. 2015;45:494–499. – reference: 21) 小林 規俊，宮川 薫，大川 伸一，玉井 拙夫，多羅尾 和郎，杉政 征夫，ほか．糖原病に合併した肝細胞癌の1例．肝臓．2002;43(1):43–49. – reference: 4) 中島 収，隈部 力，内藤 嘉紀，秋葉 純，三原 勇太郎，草野 弘宣，ほか．消化器腫瘍II 新WHO分類のポイント 肝胆膵編 肝細胞腺腫と限局性結節性過形成．病理と臨床．2020;38:1074–1082. – reference: 20) 出井 秀幸，夏目 誠治，千田 嘉毅，奥野 正隆，林 大介，伊藤 誠二，ほか．術後管理に難渋した糖原病I型合併肝細胞癌の1切除例．日本消化器外科学会雑誌．2020;53:147–153. |
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| Title | 糖原病Ia型合併多発肝細胞腺腫の1切除例 |
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| ispartofPNX | 日本消化器外科学会雑誌, 2022/08/01, Vol.55(8), pp.501-510 |
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