リコンビナントトロンボモジュリン製剤投与が著効した左大腿血管腫による成人発症Kasabach-Merritt症候群
症例は77歳, 女性. 当科受診の45年前から左大腿腫瘤を自覚し, 23年前に血管腫の診断で30 Gyの放射線治療を施行されている. 今回, 体幹と四肢に広範な皮下出血斑を認め当科入院となった. 検査データでHb 5.7 g/dlと高度の貧血と著明な凝固系検査異常 (Fib 25 mg/dl, PT 10％, APTT 67.9秒, FDP 181.1 μg/ml, TAT 326.8 ng/ml, PIC 11.0 μg/ml), 腎機能障害 (Cr 3.82 mg/dl) を認めた. 左大腿血管腫によるKasabach-Merritt症候群 (KMS), 線溶亢進型の播種性血管内凝固 (D...
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| Published in | THE KITAKANTO MEDICAL JOURNAL Vol. 65; no. 3; pp. 187 - 191 |
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| Main Authors | , , , , , , , , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
北関東医学会
01.08.2015
|
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| Online Access | Get full text |
| ISSN | 1343-2826 1881-1191 |
| DOI | 10.2974/kmj.65.187 |
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| Abstract | 症例は77歳, 女性. 当科受診の45年前から左大腿腫瘤を自覚し, 23年前に血管腫の診断で30 Gyの放射線治療を施行されている. 今回, 体幹と四肢に広範な皮下出血斑を認め当科入院となった. 検査データでHb 5.7 g/dlと高度の貧血と著明な凝固系検査異常 (Fib 25 mg/dl, PT 10％, APTT 67.9秒, FDP 181.1 μg/ml, TAT 326.8 ng/ml, PIC 11.0 μg/ml), 腎機能障害 (Cr 3.82 mg/dl) を認めた. 左大腿血管腫によるKasabach-Merritt症候群 (KMS), 線溶亢進型の播種性血管内凝固 (DIC) と診断し, リコンビナントトロンボモジュリン (rTM) とトラネキサム酸の投与及び新鮮凍結血漿 (FFP) 補充療法を施行した. 治療開始後, 凝固障害は速やかに改善し, 出血症状も消失した. その後, 左大腿血管腫に30 Gyの放射線照射を施行し, 以後トラネキサム酸内服のみで経過を見ているが, 1年以上に渡り凝固障害の再燃なく, 良好な経過を辿っている. 線溶亢進型DICの急性期治療としてrTMが安全かつ有用であったので報告する. |
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| AbstractList | 症例は77歳, 女性. 当科受診の45年前から左大腿腫瘤を自覚し, 23年前に血管腫の診断で30 Gyの放射線治療を施行されている. 今回, 体幹と四肢に広範な皮下出血斑を認め当科入院となった. 検査データでHb 5.7 g/dlと高度の貧血と著明な凝固系検査異常 (Fib 25 mg/dl, PT 10％, APTT 67.9秒, FDP 181.1 μg/ml, TAT 326.8 ng/ml, PIC 11.0 μg/ml), 腎機能障害 (Cr 3.82 mg/dl) を認めた. 左大腿血管腫によるKasabach-Merritt症候群 (KMS), 線溶亢進型の播種性血管内凝固 (DIC) と診断し, リコンビナントトロンボモジュリン (rTM) とトラネキサム酸の投与及び新鮮凍結血漿 (FFP) 補充療法を施行した. 治療開始後, 凝固障害は速やかに改善し, 出血症状も消失した. その後, 左大腿血管腫に30 Gyの放射線照射を施行し, 以後トラネキサム酸内服のみで経過を見ているが, 1年以上に渡り凝固障害の再燃なく, 良好な経過を辿っている. 線溶亢進型DICの急性期治療としてrTMが安全かつ有用であったので報告する. 「要旨」症例は77歳, 女性. 当科受診の45年前から左大腿腫瘤を自覚し, 23年前に血管腫の診断で30Gyの放射線治療を施行されている. 今回, 体幹と四肢に広範な皮下出血斑を認め当科入院となった. 検査データでHb 5.7g/dlと高度の貧血と著明な凝固系検査異常(Fib 25mg/dl, PT 10%, APTT 67.9秒, FDP 181.1μg/ml, TAT 326.8ng/ml, PIC 11.0μg/ml). 腎機能障害(Cr 3.82mg/dl)を認めた. 左大腿血管腫によるKasabach-Merritt症候群(KMS), 線溶亢進型の播種性血管内凝固(DIC)と診断し, リコンビナントトロンボモジュリン(rTM)とトラネキサム酸の投与及び新鮮凍結血漿(FFP)補充療法を施行した. 治療開始後, 凝固障害は速やかに改善し, 出血症状も消失した. その後, 左大腿血管腫に30Gyの放射線照射を施行し, 以後トラネキサム酸内服のみで経過を見ているが, 1年以上に渡り凝固障害の再燃なく, 良好な経過を辿っている. 線溶亢進型DICの急性期治療としてrTMが安全かつ有用であったので報告する. |
| Author | 石埼, 卓馬 斉藤, 貴之 小川, 孔幸 滝沢, 牧子 塚本, 憲史 村上, 博和 野島, 美久 柳澤, 邦雄 小磯, 博美 半田, 寛 横濱, 章彦 内海, 英貴 三井, 健揮 |
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| References | 2. Hall GW. Kasabach-Merritt syndrome: pathogenesis and management. Br J Haematol 2001; 112(4): 851-862. 3. Enjolras O, Wassef M, Mazoyer E, et al. Infants with Kasabach-Merritt syndrome do not have "true" hemangiomas. J Pediatr 1997; 130(4): 631-640. 6. 川瀬弘一, 佐伯守洋, 本名敏郎ら. Kasabach-Merritt症候群の治療法. 小児外科 1993; 25: 420-426. 1. Kasabach HH, Merritt KK. Capillary hemangioma with extensive purpura, report of a case. Am J Dis Child 1940; 59: 1063-1070. 12. Ogino I, Torikai K, Kobayasi S, et al. Radiation therapy for life- or function-threatening infant hemangioma. Radiology 2001; 218(3): 834-839. 15. Mitsuhashi N, Furuta M, Sakurai H, et al. Outcome of radiation therapy for patients with Kasabach-Merritt syndrome. Int J Radiat Oncol Biol Phys 1997; 39(2): 467-473. 9. Miller JG, Orton CI. Long term follow-up of a case of Kasabach-Merritt syndrome successfully treated with radiotherapy and corticosteroids. Br J Plast Surg 1992; 45(7): 559-561. 8. 朝倉英策, 久志本成樹. DICの病態定義, 感染症と比感染症. 日本血栓止血学会誌 2006; 17: 284-293. 10. Pyesmany A, Ekert H, Williams K, et al. Intravascular coagulation secondary to cavernous hemangioma in infancy: response to radiotherapy. Can Med Assoc J 1969; 100(22): 1053-1055. 7. 村木宏一郎, 淡河恵津世, 鈴木 弦ら. 放射線治療が著効したKasabach-Merritt症候群の1例. 臨床放射線 2011; 56(3): 405-408. 13. Shin HY, Ryu KH, Ahn HS. Stepwise multimodal approach in the treatment of Kasabach-Merritt syndrome. Pediatr Int 2000; 42(6): 620-624. 4. 森口 彩, 岩橋 潔, 大西良輝ら. ダナパロイドナトリウム投与にてDIC様凝固障害を脱し手術が可能となった後腹膜静脈性血管腫による成人Kasabach-Merritt症候群の1例. 日本消化器病学会誌 2009; 106: 1660-1668. 5. 兼松孝好, 祖父江聡, 山下宏章ら. 成人期にKasabach-Merritt症候群を発症した両葉びまん性肝血管腫の1例. 肝胆膵治療研究会誌 2007; 5: 29-34. 14. Schild SE, Buskirk SJ, Frick LM, et al. Radiotherapy for large symptomatic hemangiomas. Int J Radiat Oncol Biol Phys 1991; 21(3): 729-735. 11. Hesselmann S, Micke O, Marquardt T, et al. Case report: Kasabach-Merritt syndrome: a review of the therapeutic options and a case report of successful treatment with radiotherapy and interferon alpha. Br J Radiol 2002; 75(890): 180-184. |
| References_xml | – reference: 9. Miller JG, Orton CI. Long term follow-up of a case of Kasabach-Merritt syndrome successfully treated with radiotherapy and corticosteroids. Br J Plast Surg 1992; 45(7): 559-561. – reference: 15. Mitsuhashi N, Furuta M, Sakurai H, et al. Outcome of radiation therapy for patients with Kasabach-Merritt syndrome. Int J Radiat Oncol Biol Phys 1997; 39(2): 467-473. – reference: 10. Pyesmany A, Ekert H, Williams K, et al. Intravascular coagulation secondary to cavernous hemangioma in infancy: response to radiotherapy. Can Med Assoc J 1969; 100(22): 1053-1055. – reference: 3. Enjolras O, Wassef M, Mazoyer E, et al. Infants with Kasabach-Merritt syndrome do not have "true" hemangiomas. J Pediatr 1997; 130(4): 631-640. – reference: 6. 川瀬弘一, 佐伯守洋, 本名敏郎ら. Kasabach-Merritt症候群の治療法. 小児外科 1993; 25: 420-426. – reference: 2. Hall GW. Kasabach-Merritt syndrome: pathogenesis and management. Br J Haematol 2001; 112(4): 851-862. – reference: 13. Shin HY, Ryu KH, Ahn HS. Stepwise multimodal approach in the treatment of Kasabach-Merritt syndrome. Pediatr Int 2000; 42(6): 620-624. – reference: 5. 兼松孝好, 祖父江聡, 山下宏章ら. 成人期にKasabach-Merritt症候群を発症した両葉びまん性肝血管腫の1例. 肝胆膵治療研究会誌 2007; 5: 29-34. – reference: 8. 朝倉英策, 久志本成樹. DICの病態定義, 感染症と比感染症. 日本血栓止血学会誌 2006; 17: 284-293. – reference: 14. Schild SE, Buskirk SJ, Frick LM, et al. Radiotherapy for large symptomatic hemangiomas. Int J Radiat Oncol Biol Phys 1991; 21(3): 729-735. – reference: 1. Kasabach HH, Merritt KK. Capillary hemangioma with extensive purpura, report of a case. Am J Dis Child 1940; 59: 1063-1070. – reference: 12. Ogino I, Torikai K, Kobayasi S, et al. Radiation therapy for life- or function-threatening infant hemangioma. Radiology 2001; 218(3): 834-839. – reference: 4. 森口 彩, 岩橋 潔, 大西良輝ら. ダナパロイドナトリウム投与にてDIC様凝固障害を脱し手術が可能となった後腹膜静脈性血管腫による成人Kasabach-Merritt症候群の1例. 日本消化器病学会誌 2009; 106: 1660-1668. – reference: 11. Hesselmann S, Micke O, Marquardt T, et al. Case report: Kasabach-Merritt syndrome: a review of the therapeutic options and a case report of successful treatment with radiotherapy and interferon alpha. Br J Radiol 2002; 75(890): 180-184. – reference: 7. 村木宏一郎, 淡河恵津世, 鈴木 弦ら. 放射線治療が著効したKasabach-Merritt症候群の1例. 臨床放射線 2011; 56(3): 405-408. |
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