初診時にBrugada症候群の診断基準を満たす所見を得られなかったが, 後日施行した一卵性双生児の弟の所見からBrugada症候群と診断した症例

症例は36歳男性. 心室細動 (VF) のため当院に搬送された. 心電図や心エコーに特異的所見はなく, 冠動脈造影検査 (CAG) では有意狭窄を認めず, アセチルコリン (Ach) 負荷試験で右冠動脈に冠攣縮が誘発された. 心臓電気生理検査 (EPS) でVFは誘発されず, ピルジカイニド50mg負荷でもST変化は認めなかった. 冠攣縮性狭心症, または特発性心室細動と診断し, 植込み型除細動器 (ICD) 移植術を行った. 後日, 一卵性双生児の弟に対して, 治療方針決定のため検査を行った. CAGで有意狭窄を認めず, Ach負荷試験は陰性であった. EPSではVFは誘発されなかったが,...

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Published inShinzo Vol. 48; no. SUPPL.1; pp. S1_170 - S1_177
Main Authors 滝爪, 章博, 大倉, 宏之, 西田, 卓, 川田, 啓之, 川上, 利香, 渡邉, 眞言, 添田, 恒有, 岡山, 悟志, 上田, 友哉, 斎藤, 能彦, 尾上, 健児
Format Journal Article
LanguageJapanese
Published 公益財団法人 日本心臓財団 2016
Japan Heart Foundation
Subjects
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ISSN0586-4488
2186-3016
DOI10.11281/shinzo.48.S1_170

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Abstract 症例は36歳男性. 心室細動 (VF) のため当院に搬送された. 心電図や心エコーに特異的所見はなく, 冠動脈造影検査 (CAG) では有意狭窄を認めず, アセチルコリン (Ach) 負荷試験で右冠動脈に冠攣縮が誘発された. 心臓電気生理検査 (EPS) でVFは誘発されず, ピルジカイニド50mg負荷でもST変化は認めなかった. 冠攣縮性狭心症, または特発性心室細動と診断し, 植込み型除細動器 (ICD) 移植術を行った. 後日, 一卵性双生児の弟に対して, 治療方針決定のため検査を行った. CAGで有意狭窄を認めず, Ach負荷試験は陰性であった. EPSではVFは誘発されなかったが, ピルジカイニド負荷でBrugada型心電図 (Type 1) への変化を認め, ICD移植を行った. 一卵性双生児のBrugada症候群は稀でありピルジカイニドに対する反応についても示唆に富む所見と考えられるため報告する.
AbstractList 症例は36歳男性. 心室細動 (VF) のため当院に搬送された. 心電図や心エコーに特異的所見はなく, 冠動脈造影検査 (CAG) では有意狭窄を認めず, アセチルコリン (Ach) 負荷試験で右冠動脈に冠攣縮が誘発された. 心臓電気生理検査 (EPS) でVFは誘発されず, ピルジカイニド50mg負荷でもST変化は認めなかった. 冠攣縮性狭心症, または特発性心室細動と診断し, 植込み型除細動器 (ICD) 移植術を行った. 後日, 一卵性双生児の弟に対して, 治療方針決定のため検査を行った. CAGで有意狭窄を認めず, Ach負荷試験は陰性であった. EPSではVFは誘発されなかったが, ピルジカイニド負荷でBrugada型心電図 (Type 1) への変化を認め, ICD移植を行った. 一卵性双生児のBrugada症候群は稀でありピルジカイニドに対する反応についても示唆に富む所見と考えられるため報告する.
Author 尾上, 健児
大倉, 宏之
渡邉, 眞言
滝爪, 章博
川上, 利香
西田, 卓
上田, 友哉
岡山, 悟志
川田, 啓之
斎藤, 能彦
添田, 恒有
Author_FL Nishida Taku
Saito Yoshihiko
Okayama Satoshi
Kawakami Rika
Watanabe Makoto
Kawata Hiroyuki
Onoue Kenji
Soeda Tsunenari
Ueda Tomoya
Takitsume Akihiro
Okura Hiroyuki
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DocumentTitleAlternate A case of Brugada syndrome, initially diagnosed as idiopathic ventricular fibrillation, whose asymptomatic identical twin presented Brugada type ST segment elevation
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References 5) Antzelevitch C, Brugada P, Borggrefe M, et al : Brugada syndrome : report of the second consensus conference : endorsed by the Heart Rhythm Society and the European Heart Rhythm Association. Circulation 2005 ; 111 : 659-670
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4) QT延長症候群 (先天性・二次性) とBrugada症候群の診療に関するガイドライン (2012年改訂版
1) Probst V, Allouis M, Sacher F, et al : Progressive cardiac conduction defect is the prevailing phenotype in carriers of a Brugada syndrome SCN5A mutation. J Cardiovasc Electrophysiol 2006 ; 17 : 270-275
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6) Brugada R, Brugada J, Antzelevitch C, et al : Sodium channel blockers identify risk for sudden death in patients with ST-segment elevation and right bundle branch block but structurally normal hearts. Circulation 2000 ; 101 : 510-515
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7) 上山 剛ほか : Brugada症候群の薬物負荷試験における心電図記録誘導部位の重要性—心室細動誘発試験における検査特性からの検討—心電図Vol. 38 No. 9 (2006
10) Ikeda T, Abe A, Yusu S, et al : The full stomach test as a novel diagnostic technique for identifying patients at risk of Brugada syndrome. J Cardiovasc Electrophysiol 2006 ; 17 : 602-607
References_xml – reference: 3) 2Chen Q, Kirsch GE, Zhang D, et al : Genetic basis and molecular mechanism for idiopathic ventricular fibrillation. Nature 1998 ; 392 : 293-296
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– reference: 11) Kapplinger JD, Tester DJ, Alders M, et al : An international compendium of mutations in the SCN5A-encoded cardiac sodium channel in patients referred for Brugada syndrome genetic testing. Heart Rhythm 2010 ; 7 : 33-46
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