肝浸潤および下大静脈浸潤を伴った後腹膜原発骨外性Ewing肉腫の1例
症例は28歳の男性で，運動後に腹痛と意識障害が生じたため救急搬送された．血圧は77/49 mmHgに低下しており右上腹部は著明に膨隆し圧痛を伴っていた．CT所見ではモリソン窩の位置に直径18 cmに及ぶ巨大な血腫を認め内部には最大径10 cmの腫瘍の増生を認めた．副腎ホルモン検索では有意な上昇はなく画像検査では腫瘍の肝浸潤，下大静脈浸潤を認め術前診断は非機能性副腎癌と診断した．肝右葉，下大静脈，右腎を合併切除する腫瘍摘出術を施行し，腫瘍は完全切除しえた．摘出標本の免疫染色検査においてcytokeratin，desmin，S100が陰性でCD99が陽性であることから骨外性Ewing肉腫／prim...
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| Published in | 日本消化器外科学会雑誌 Vol. 54; no. 3; pp. 217 - 227 |
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| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本消化器外科学会
01.03.2021
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| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0386-9768 1348-9372 |
| DOI | 10.5833/jjgs.2020.0032 |
Cover
| Abstract | 症例は28歳の男性で，運動後に腹痛と意識障害が生じたため救急搬送された．血圧は77/49 mmHgに低下しており右上腹部は著明に膨隆し圧痛を伴っていた．CT所見ではモリソン窩の位置に直径18 cmに及ぶ巨大な血腫を認め内部には最大径10 cmの腫瘍の増生を認めた．副腎ホルモン検索では有意な上昇はなく画像検査では腫瘍の肝浸潤，下大静脈浸潤を認め術前診断は非機能性副腎癌と診断した．肝右葉，下大静脈，右腎を合併切除する腫瘍摘出術を施行し，腫瘍は完全切除しえた．摘出標本の免疫染色検査においてcytokeratin，desmin，S100が陰性でCD99が陽性であることから骨外性Ewing肉腫／primitive neuroectodermal tumorの疑いとなり，fluorescene in situ hybridization（FISH）検査でEWSR1とFLI-1のキメラ遺伝子を認め診断が確定した．術後は高次機能施設に紹介し補助化学療法を施行したが術後4年1か月後に局所再発を来した．放射線療法，化学療法を施行したが術後5年6か月目に永眠された．集学的治療により長期予後が得られた本症例について報告する． |
|---|---|
| AbstractList | 症例は28歳の男性で，運動後に腹痛と意識障害が生じたため救急搬送された．血圧は77/49 mmHgに低下しており右上腹部は著明に膨隆し圧痛を伴っていた．CT所見ではモリソン窩の位置に直径18 cmに及ぶ巨大な血腫を認め内部には最大径10 cmの腫瘍の増生を認めた．副腎ホルモン検索では有意な上昇はなく画像検査では腫瘍の肝浸潤，下大静脈浸潤を認め術前診断は非機能性副腎癌と診断した．肝右葉，下大静脈，右腎を合併切除する腫瘍摘出術を施行し，腫瘍は完全切除しえた．摘出標本の免疫染色検査においてcytokeratin，desmin，S100が陰性でCD99が陽性であることから骨外性Ewing肉腫／primitive neuroectodermal tumorの疑いとなり，fluorescene in situ hybridization（FISH）検査でEWSR1とFLI-1のキメラ遺伝子を認め診断が確定した．術後は高次機能施設に紹介し補助化学療法を施行したが術後4年1か月後に局所再発を来した．放射線療法，化学療法を施行したが術後5年6か月目に永眠された．集学的治療により長期予後が得られた本症例について報告する． |
| Author | 西脇, 由朗 北里, 周 林, 忠毅 森, 弘樹 金井, 俊和 小澤, 享史 高木, 徹 田村, 浩章 原田, 岳 宮崎, 真一郎 大菊, 正人 大塚, 駿介 |
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Dose-intensified compared with standard chemotherapy for nonmetastatic Ewing sarcoma family of tumors: a Children’s Oncology Group Study. J Clin Oncol. 2009 May;27(15):2536–2541. 22) Paulussen M, Craft AW, Lewis I, Hackshaw A, Douglas C, Dunst J, et al. Results of the EICESS-92 Study: two randomized trials of Ewing’s sarcoma treatment—cyclophosphamide compared with ifosfamide in standard-risk patients and assessment of benefit of etoposide added to standard treatment in high-risk patients. J Clin Oncol. 2008 Sep;26(27):4385–4393. 11) Ozaki T, Hillmann A, Hoffmann C, Rübe C, Blasius S, Dunst J, et al. Significance of surgical margin on the prognosis of patients with Ewing’s sarcoma. A report from the Cooperative Ewing’s Sarcoma Study. Cancer. 1996 Aug;78(4):892–900. 26) Pápai Z, Bodoky G, Szántó J, Poller I, Rahóty P, Eckhardt S, et al. The efficacy of a combination of etoposide, ifosfamide, and cisplatin in the treatment of patients with soft tissue sarcoma. Cancer. 2000 Jul;89(1):177–180. 2) 細野 亜古．Musculoskeletal Tumor 骨・軟部腫瘍 悪性骨軟部腫瘍に対する補助化学療法（2018）III．小肉腫（ユーイング肉腫，横紋筋肉腫）に対する補助化学療法．癌と化学療法．2018;45(3):439–442. 20) Grier HE, Krailo MD, Tarbell NJ, Link MP, Fryer CJ, Pritchard DJ, et al. Addition of ifosfamide and etoposide to standard chemotherapy for Ewing’s sarcoma and primitive neuroectodermal tumor of bone. N Engl J Med. 2003 Feb;348(8):694–701. 5) Kondo S, Yamaguchi U, Sakurai S, Ikezawa Y, Chuman H, Tateishi U, et al. Cytogenetic confirmation of a gastrointestinal stromal tumor and ewing sarcoma/primitive neuroectodermal tumor in a single patient. Jpn J Clin Oncol. 2005 Dec;35(12):753–756. 13) 田中 邦哉，小山 英之，塩澤 敏光，若林 哲司，関根 隆一，原田 芳邦，ほか．大腸癌肝転移における主肝静脈・下大静脈浸潤例に対する外科治療．日本外科学会雑誌．2019;120(2):165–171. 28) Van Winkle P, Angiolillo A, Krailo M, Cheung YK, Anderson B, Davenport V, et al. Ifosfamide, carboplatin, and etoposide (ICE) reinduction chemotherapy in a large cohort of children and adolescents with recurrent/refractory sarcoma: the Children’s Cancer Group (CCG) experience. Pediatr Blood Cancer. 2005 Apr;44(4):338–347. 12) Tomimaru Y, Eguchi H, Wada H, Doki T, Mori M, Nagano H. Liver resection combined with inferior vena cava resection and reconstruction using artificial vascular graft: a literature review. Ann Gastroenterol Surg. 2018 Apr;2(3):182–186. 1) 日本小児血液・がん学会診療ガイドライン委員会．8章ユーイング肉腫ファミリー腫瘍．日本小児血液・がん学会編．小児がん診療ガイドライン．2016年版．東京：金原出版；2016. p. 301–332. 9) 佐藤 真彦，宮里 実，山田 成幸，嶋田 修一，海法 康裕，石戸谷 滋人，ほか．副腎癌との鑑別が困難だった後腹膜Ewing肉腫の1例．泌尿器科紀要．2011;57(6):303–307. 14) 木戸 正浩，福本 巧．肝静脈・下大静脈侵襲を伴う肝細胞癌に対する治療．日本外科学会雑誌．2019;120(2):177–182. 25) 高橋 満．小円形細胞肉腫に対する治療方針．安井 博史，片桐 浩久，石田 裕二編．静がんメソッド―静岡がんセンターから学ぶ最新化学療法＆有害事象マネジメント―整形外科領域腫瘍編．東京：日本医事新報社；2016. p. 8–10. 29) Dirksen U, Brennan B, Le Deley MC, Cozic N, van den Berg H, Bhadri V, et al. High-dose chemotherapy compared with standard chemotherapy and lung radiation in Ewing sarcoma with pulmonary metastases: results of the European Ewing Tumour Working Initiative of National Groups, 99 Trial and EWING 2008. J Clin Oncol. 2019 Dec;37(34):3192–3202. 7) 林 信一，大野 康治，村岡 いづみ，高橋 浩司，米川 浩伸，里見 昭，ほか．Ewing肉腫ファミリー腫瘍の3例．日本小児外科学会雑誌．2009;45(1):48–52. 16) 有泉 俊一，山本 雅一．肝内胆管癌の下大静脈浸潤に対する合併切除．胆と膵．2015;36(3):205–208. 18) Picci P, Bohling T, Bacci G, Ferrari S, Sangiorgi L, Mercuri M, et al. Chemotherapy-induced tumor necrosis as a prognostic factor in localized Ewing’s sarcoma of the extremities. J Clin Oncol. 1997 Apr;15(4):1553–1559. 19) Wunder JS, Paulian G, Huvos AG, Heller G, Meyeers PA, Healey JH. The histological response to chemotherapy as a predictor of the oncological outcome of operative treatment of Ewing sarcoma. 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| References_xml | – reference: 7) 林 信一，大野 康治，村岡 いづみ，高橋 浩司，米川 浩伸，里見 昭，ほか．Ewing肉腫ファミリー腫瘍の3例．日本小児外科学会雑誌．2009;45(1):48–52. – reference: 25) 高橋 満．小円形細胞肉腫に対する治療方針．安井 博史，片桐 浩久，石田 裕二編．静がんメソッド―静岡がんセンターから学ぶ最新化学療法＆有害事象マネジメント―整形外科領域腫瘍編．東京：日本医事新報社；2016. p. 8–10. – reference: 4) 原 芳紀，田尻 雄大，松浦 謙一，長谷川 章雄，岩村 正嗣，神座 慎一郎，ほか．後腹膜腔に発生した骨外性ユーイング肉腫の1例．西日本泌尿器科．2003;65:513–518. – reference: 11) Ozaki T, Hillmann A, Hoffmann C, Rübe C, Blasius S, Dunst J, et al. Significance of surgical margin on the prognosis of patients with Ewing’s sarcoma. A report from the Cooperative Ewing’s Sarcoma Study. Cancer. 1996 Aug;78(4):892–900. – reference: 15) 大塚 将之，吉富 秀幸，古川 勝規，高屋敷 吏，久保木 知，高野 重紹．肝内胆管癌の大血管浸潤例に対する外科治療．日本外科学会雑誌．2019;120(2):183–188. – reference: 13) 田中 邦哉，小山 英之，塩澤 敏光，若林 哲司，関根 隆一，原田 芳邦，ほか．大腸癌肝転移における主肝静脈・下大静脈浸潤例に対する外科治療．日本外科学会雑誌．2019;120(2):165–171. – reference: 21) Womer RB, West DC, Krailo MD, Dickman PS, Pawel BR, Grier HE, et al. 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Jpn J Clin Oncol. 2005 Dec;35(12):753–756. – reference: 10) Yamamoto Y, Nozawa M, Shimizu N, Minami T, Yoshimura K, Uemura H. Pazopanib for recurrent extraosseous Ewing’s sarcoma of the retroperitoneum. Int J Urol. 2014 Nov;21(11):1183–1184. – reference: 12) Tomimaru Y, Eguchi H, Wada H, Doki T, Mori M, Nagano H. Liver resection combined with inferior vena cava resection and reconstruction using artificial vascular graft: a literature review. Ann Gastroenterol Surg. 2018 Apr;2(3):182–186. – reference: 3) 原 啓，岩澤 俊久，松橋 求，石井 延久，三浦 一陽，澤村 良勝，ほか．後腹膜軟部組織に発生したEwing肉腫の1例．日本泌尿器科学会雑誌．1991;82(9):1504–1507. – reference: 1) 日本小児血液・がん学会診療ガイドライン委員会．8章ユーイング肉腫ファミリー腫瘍．日本小児血液・がん学会編．小児がん診療ガイドライン．2016年版．東京：金原出版；2016. p. 301–332. – reference: 24) Treuner J, Koscielniak E, Keim M. Comparison of the rates of response to ifosfamide and cyclophosphamide in primary unresectable rhabdomyosarcomas. Cancer Chemother Pharmacol. 1989 Jul;24:S48–50. – reference: 2) 細野 亜古．Musculoskeletal Tumor 骨・軟部腫瘍 悪性骨軟部腫瘍に対する補助化学療法（2018）III．小肉腫（ユーイング肉腫，横紋筋肉腫）に対する補助化学療法．癌と化学療法．2018;45(3):439–442. – reference: 6) 菊池 廉，生越 章，堀田 哲夫，川島 寛之，目良 恒，遠藤 直人．骨外性Ewing肉腫の4例．東北整形災害外科学会雑誌．2005;49(1):108–112. – reference: 27) Fiegl M, Schlemmer M, Wendtner CM, Abdel-Rahman S, Fahn W, Issels RD. Ifosfamide, carboplatin and etoposide (ICE) as second-line regimen alone and in combination with regional hyperthermia is active in chemo-pre-treated advanced soft tissue sarcoma of adults. Int J Hyperthermia. 2004 Sep;20(6):661–670. – reference: 22) Paulussen M, Craft AW, Lewis I, Hackshaw A, Douglas C, Dunst J, et al. Results of the EICESS-92 Study: two randomized trials of Ewing’s sarcoma treatment—cyclophosphamide compared with ifosfamide in standard-risk patients and assessment of benefit of etoposide added to standard treatment in high-risk patients. J Clin Oncol. 2008 Sep;26(27):4385–4393. – reference: 18) Picci P, Bohling T, Bacci G, Ferrari S, Sangiorgi L, Mercuri M, et al. Chemotherapy-induced tumor necrosis as a prognostic factor in localized Ewing’s sarcoma of the extremities. J Clin Oncol. 1997 Apr;15(4):1553–1559. – reference: 29) Dirksen U, Brennan B, Le Deley MC, Cozic N, van den Berg H, Bhadri V, et al. High-dose chemotherapy compared with standard chemotherapy and lung radiation in Ewing sarcoma with pulmonary metastases: results of the European Ewing Tumour Working Initiative of National Groups, 99 Trial and EWING 2008. J Clin Oncol. 2019 Dec;37(34):3192–3202. – reference: 8) 川畑 方博，井原 司，赤司 昌謙，冨崎 信一，松永 章，野々下 政昭，ほか．後腹膜由来と考えられる末梢性未分化神経外胚葉性腫瘍の1例．日本臨床外科学会雑誌．2010;71(6):1643–1648. – reference: 19) Wunder JS, Paulian G, Huvos AG, Heller G, Meyeers PA, Healey JH. The histological response to chemotherapy as a predictor of the oncological outcome of operative treatment of Ewing sarcoma. J Bone Joint Surg Am. 1998 Jul;80(7):1020–1033. – reference: 17) Granowetter L, Womer R, Devidas M, Krailo M, Wand C, Bernatein M, et al. Dose-intensified compared with standard chemotherapy for nonmetastatic Ewing sarcoma family of tumors: a Children’s Oncology Group Study. J Clin Oncol. 2009 May;27(15):2536–2541. – reference: 26) Pápai Z, Bodoky G, Szántó J, Poller I, Rahóty P, Eckhardt S, et al. The efficacy of a combination of etoposide, ifosfamide, and cisplatin in the treatment of patients with soft tissue sarcoma. Cancer. 2000 Jul;89(1):177–180. – reference: 28) Van Winkle P, Angiolillo A, Krailo M, Cheung YK, Anderson B, Davenport V, et al. Ifosfamide, carboplatin, and etoposide (ICE) reinduction chemotherapy in a large cohort of children and adolescents with recurrent/refractory sarcoma: the Children’s Cancer Group (CCG) experience. 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| StartPage | 217 |
| SubjectTerms | 下大静脈浸潤 後腹膜腫瘍 骨外性Ewing肉腫 |
| Title | 肝浸潤および下大静脈浸潤を伴った後腹膜原発骨外性Ewing肉腫の1例 |
| URI | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jjgs/54/3/54_2020.0032/_article/-char/ja |
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