多発小腸穿孔を来した多発血管炎性肉芽腫症の1例
症例は45歳の男性で,多発血管炎性肉芽腫症に対して当院アレルギー・リウマチ科で薬剤療法を開始した.開始後12日目に下腹部痛が出現し,腹部CTにて消化管穿孔と診断し緊急手術を施行した.小腸間膜対側に10 mm以下の発赤を20か所認め,うち2か所の穿孔部を含む3か所を部分切除した.術後経過は良好で,9日目に薬剤療法を再開した小腸穿孔部の病理組織学的検査所見では,血管壁への炎症細胞の浸潤を認め,多発血管炎性肉芽腫症に伴う消化管穿孔と診断した.術後53日目に絞扼性イレウスが疑われ緊急手術を施行したが,明らかな絞扼性イレウスや穿孔の所見は認めなかった.その後の経過は良好で,薬剤療法を再開,継続中である....
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| Published in | 日本消化器外科学会雑誌 Vol. 53; no. 1; pp. 22 - 29 |
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| Main Authors | , , , , , , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本消化器外科学会
01.01.2020
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| Subjects | |
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0386-9768 1348-9372 |
| DOI | 10.5833/jjgs.2018.0067 |
Cover
| Abstract | 症例は45歳の男性で,多発血管炎性肉芽腫症に対して当院アレルギー・リウマチ科で薬剤療法を開始した.開始後12日目に下腹部痛が出現し,腹部CTにて消化管穿孔と診断し緊急手術を施行した.小腸間膜対側に10 mm以下の発赤を20か所認め,うち2か所の穿孔部を含む3か所を部分切除した.術後経過は良好で,9日目に薬剤療法を再開した小腸穿孔部の病理組織学的検査所見では,血管壁への炎症細胞の浸潤を認め,多発血管炎性肉芽腫症に伴う消化管穿孔と診断した.術後53日目に絞扼性イレウスが疑われ緊急手術を施行したが,明らかな絞扼性イレウスや穿孔の所見は認めなかった.その後の経過は良好で,薬剤療法を再開,継続中である.今回の検討から多発血管炎性肉芽腫症に伴う消化管穿孔は重症化しやすく,潰瘍性病変が多発する傾向にあり,ときに再穿孔を来すことがわかった.これらを十分理解し,患者・家族へ説明し,治療にあたることが必要である. |
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| AbstractList | 症例は45歳の男性で,多発血管炎性肉芽腫症に対して当院アレルギー・リウマチ科で薬剤療法を開始した.開始後12日目に下腹部痛が出現し,腹部CTにて消化管穿孔と診断し緊急手術を施行した.小腸間膜対側に10 mm以下の発赤を20か所認め,うち2か所の穿孔部を含む3か所を部分切除した.術後経過は良好で,9日目に薬剤療法を再開した小腸穿孔部の病理組織学的検査所見では,血管壁への炎症細胞の浸潤を認め,多発血管炎性肉芽腫症に伴う消化管穿孔と診断した.術後53日目に絞扼性イレウスが疑われ緊急手術を施行したが,明らかな絞扼性イレウスや穿孔の所見は認めなかった.その後の経過は良好で,薬剤療法を再開,継続中である.今回の検討から多発血管炎性肉芽腫症に伴う消化管穿孔は重症化しやすく,潰瘍性病変が多発する傾向にあり,ときに再穿孔を来すことがわかった.これらを十分理解し,患者・家族へ説明し,治療にあたることが必要である. |
| Author | 齋藤, 晶 森, 和亮 天野, 雄介 鯉沼, 広治 佐田, 尚宏 秋山, 陽一郎 田原, 真紀子 井上, 賢之 宮永, 明子 堀江, 久永 |
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| References | 11) Srinivasan U, Coughlan RJ. Small intestinal perforation complication Wegener’s granulomatosis. Rheumatology. 1999;38:289–290. 13) Skaife P, Lee S, Ramadwar M, Maitra D, Edwardson KF. Intestinal perforation as a presentation of Wegener’s granulomatosis. Hosp Med. 2000;61:286–287. 29) 黒岩 重和,八尾 隆史,岩下 明徳.結節性動脈周囲炎における腸潰瘍の病理学的特徴.胃と腸.1991;26(11):1257–1265. 9) 辻村 崇浩,伏見 尚子,津田 守.肺限局型病変切除から6年後に全身性病変に進展したWegener肉芽腫症の1剖検例.病理と臨床.1991;9:939–943. 20) Akbulut S. Multiple ileal perforations in a patient with Wegener’s granulomatosis. A case report and literature review. J Gastrointest Surg. 2012;16:857–862. 22) Hakan B, Erdem K, Alper Y, Muzaffer A, Ali C, Seyfettin K. Intestinal perforation as the initial presentation of Wegener’s granulomatosis. Rheumatol Int. 2013;33:2957–2958. 14) Akca T, Colak T, Caglikulekci M, Ocal K, Aydin S. Intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis: a case report. Ulus Travma Acil Cerrahi Derg. 2005;11:348–351. 27) ReMine SG, McIlrath DC. Bowel perforation in steroid-treated patients. Ann Surg. 1980;192:581–586. 1) 浮地 太郎.血管炎症候群1―多発血管炎性肉芽腫症(Wegener肉芽腫症)―.耳鼻咽喉科展望.2015;58(2):106–119. 19) Samim M, Pronk A, Verheijen PM. Intestinal perforation as an early complication in Wegener’s granulomatosis. World J Gastrointest Surg. 2010;2:169–171. 28) 山田 義也,江川 直人,小澤 広,門馬 久美子,榊 信廣,猪狩 亨,ほか.AIDSの消化管病変の臨床と病理.胃と腸.1999;34(7):845–855. 3) 服部 正嗣,大河内 治,川瀬 義久,宇野 泰朗,佐藤 雄介,武田 重臣,ほか.Wegener肉芽腫症治療中に下行結腸穿孔を来した1例.日本消化器外科学会雑誌.2011;44(12):1618–1623. 23) Dag MS, Pehlivan Y, Tutar E, Kisacik B. Rituximab seems a promising therapeutic option in granulomatosis with polyangiitis with intestinal perforation: a case report and literature review. BMJ Case Rep. 2013;2013:bcr2012007518. 21) 北 健吾,小原 啓,長谷川 公治,千里 直之,谷口 雅彦,古川 博之.再燃治療中に2度の結腸穿孔を発症したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床外科学会雑誌.2013;74(12):3410–3415. 17) Deniz K, Ozseker HS, Balas S, Akpynar E, Sokmensuer C. Intestinal involvement in Wegener’s granulomatosis. J Gastrointestin Liver Dis. 2007;16:329–331. 25) 木坊子 貴生,礒田 健太郎,古川 皓一,若原 智之,大谷 賢一郎,上田 佳世,ほか.血漿交換療法を用いて治療した消化管穿孔合併の多発血管炎性肉芽腫症の一例.日本臨床免疫学会会誌.2017;40(5):382–386. 18) Yildirim AC, Kocak E, Yildiz P, Yildiz M, Karakayali AS, Kaptanoglu B, et al. Multiple intestinal perforation in a patient with Wegener’s granulomatosis: a case report and review of the literature. Gastroenterol Clin Biol. 2010;34:712–715. 5) Fauci AS, Haynes BF, Katz P, Wolff SM. Wegener’s granulomatosis: prospective clinical and therapeutic experience with 85 patients for 21 years. Ann Intern Med. 1983;98:76–85. 12) 田上 祥子,若杉 京子,西山 守,渡辺 尚,木下 正治,力丸 徹,ほか.Wegener肉芽腫症3例の臨床的検討.臨床放射線.1999;44:167–175. 24) Ruiz N, Rivera-Rosales R, Cedillo J, Luna-Rivero C, Flores-Suarez LF. Unusual cause of intestinal perforation in granulomatosis with polyangiitis (Wegener’s). Int J Rheum Dis. 2017;20:280–281. 6) McNabb WR, Lennox MS, Wedzicha JA. Small intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. Postgrad Med J. 1982;58:123–125. 26) Soriano A, Smerieri N, Bonilauri S, De Marco L, Cavazza A, Salvarani C. Colonic perforation due to severe cytomegalovirus disease in granulomatosis with polyangiitis after immunosuppression. Clin Rheumatol. 2018;37:1427–1432. 10) 牛山 理,成清 武文,長井 良憲,多田 芳史,鈴木 憲明,大田 明英,ほか.難治性の腸管肉芽腫性潰瘍を呈したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床免疫学会会誌.1997;20:457–463. 16) 南 留美,宮村 知也,渡辺 秀之,高濱 宗一郎,山本 政弘,末松 栄一.多彩な臨床症状を呈しrituximabが奏効したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床免疫学会会誌.2007;30:133–138. 8) Tokuda M, Kurata N, Daikuhara H, Akisawa M, Onishi I, Asano T, et al. Small intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. J Rheumatol. 1989;16:547–549. 15) Shaikh FM, Sabu CB, Peirce TH, Naqvi SA. Extensive intestinal ischaemic necrosis in Wegener’s granulomatosis. Gut. 2006;55:1368–1369. 4) 岸辺 幹,原渕 保明.Wegener肉芽腫症における上気道病変.医学のあゆみ.2011;236:771–776. 2) 佐田 憲映.わが国のANCA関連血管炎における臓器障害の頻度.医学のあゆみ.2011;236:761–764. 7) Geraghty J, Mackay IR, Smith DC. Intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. Gut. 1986;27:450–451. |
| References_xml | – reference: 21) 北 健吾,小原 啓,長谷川 公治,千里 直之,谷口 雅彦,古川 博之.再燃治療中に2度の結腸穿孔を発症したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床外科学会雑誌.2013;74(12):3410–3415. – reference: 17) Deniz K, Ozseker HS, Balas S, Akpynar E, Sokmensuer C. Intestinal involvement in Wegener’s granulomatosis. J Gastrointestin Liver Dis. 2007;16:329–331. – reference: 28) 山田 義也,江川 直人,小澤 広,門馬 久美子,榊 信廣,猪狩 亨,ほか.AIDSの消化管病変の臨床と病理.胃と腸.1999;34(7):845–855. – reference: 11) Srinivasan U, Coughlan RJ. Small intestinal perforation complication Wegener’s granulomatosis. Rheumatology. 1999;38:289–290. – reference: 27) ReMine SG, McIlrath DC. Bowel perforation in steroid-treated patients. Ann Surg. 1980;192:581–586. – reference: 15) Shaikh FM, Sabu CB, Peirce TH, Naqvi SA. Extensive intestinal ischaemic necrosis in Wegener’s granulomatosis. Gut. 2006;55:1368–1369. – reference: 24) Ruiz N, Rivera-Rosales R, Cedillo J, Luna-Rivero C, Flores-Suarez LF. Unusual cause of intestinal perforation in granulomatosis with polyangiitis (Wegener’s). Int J Rheum Dis. 2017;20:280–281. – reference: 3) 服部 正嗣,大河内 治,川瀬 義久,宇野 泰朗,佐藤 雄介,武田 重臣,ほか.Wegener肉芽腫症治療中に下行結腸穿孔を来した1例.日本消化器外科学会雑誌.2011;44(12):1618–1623. – reference: 6) McNabb WR, Lennox MS, Wedzicha JA. Small intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. Postgrad Med J. 1982;58:123–125. – reference: 9) 辻村 崇浩,伏見 尚子,津田 守.肺限局型病変切除から6年後に全身性病変に進展したWegener肉芽腫症の1剖検例.病理と臨床.1991;9:939–943. – reference: 19) Samim M, Pronk A, Verheijen PM. Intestinal perforation as an early complication in Wegener’s granulomatosis. World J Gastrointest Surg. 2010;2:169–171. – reference: 25) 木坊子 貴生,礒田 健太郎,古川 皓一,若原 智之,大谷 賢一郎,上田 佳世,ほか.血漿交換療法を用いて治療した消化管穿孔合併の多発血管炎性肉芽腫症の一例.日本臨床免疫学会会誌.2017;40(5):382–386. – reference: 8) Tokuda M, Kurata N, Daikuhara H, Akisawa M, Onishi I, Asano T, et al. Small intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. J Rheumatol. 1989;16:547–549. – reference: 1) 浮地 太郎.血管炎症候群1―多発血管炎性肉芽腫症(Wegener肉芽腫症)―.耳鼻咽喉科展望.2015;58(2):106–119. – reference: 20) Akbulut S. Multiple ileal perforations in a patient with Wegener’s granulomatosis. A case report and literature review. J Gastrointest Surg. 2012;16:857–862. – reference: 10) 牛山 理,成清 武文,長井 良憲,多田 芳史,鈴木 憲明,大田 明英,ほか.難治性の腸管肉芽腫性潰瘍を呈したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床免疫学会会誌.1997;20:457–463. – reference: 29) 黒岩 重和,八尾 隆史,岩下 明徳.結節性動脈周囲炎における腸潰瘍の病理学的特徴.胃と腸.1991;26(11):1257–1265. – reference: 4) 岸辺 幹,原渕 保明.Wegener肉芽腫症における上気道病変.医学のあゆみ.2011;236:771–776. – reference: 14) Akca T, Colak T, Caglikulekci M, Ocal K, Aydin S. Intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis: a case report. Ulus Travma Acil Cerrahi Derg. 2005;11:348–351. – reference: 23) Dag MS, Pehlivan Y, Tutar E, Kisacik B. Rituximab seems a promising therapeutic option in granulomatosis with polyangiitis with intestinal perforation: a case report and literature review. BMJ Case Rep. 2013;2013:bcr2012007518. – reference: 5) Fauci AS, Haynes BF, Katz P, Wolff SM. Wegener’s granulomatosis: prospective clinical and therapeutic experience with 85 patients for 21 years. Ann Intern Med. 1983;98:76–85. – reference: 2) 佐田 憲映.わが国のANCA関連血管炎における臓器障害の頻度.医学のあゆみ.2011;236:761–764. – reference: 13) Skaife P, Lee S, Ramadwar M, Maitra D, Edwardson KF. Intestinal perforation as a presentation of Wegener’s granulomatosis. Hosp Med. 2000;61:286–287. – reference: 18) Yildirim AC, Kocak E, Yildiz P, Yildiz M, Karakayali AS, Kaptanoglu B, et al. Multiple intestinal perforation in a patient with Wegener’s granulomatosis: a case report and review of the literature. Gastroenterol Clin Biol. 2010;34:712–715. – reference: 12) 田上 祥子,若杉 京子,西山 守,渡辺 尚,木下 正治,力丸 徹,ほか.Wegener肉芽腫症3例の臨床的検討.臨床放射線.1999;44:167–175. – reference: 22) Hakan B, Erdem K, Alper Y, Muzaffer A, Ali C, Seyfettin K. Intestinal perforation as the initial presentation of Wegener’s granulomatosis. Rheumatol Int. 2013;33:2957–2958. – reference: 26) Soriano A, Smerieri N, Bonilauri S, De Marco L, Cavazza A, Salvarani C. Colonic perforation due to severe cytomegalovirus disease in granulomatosis with polyangiitis after immunosuppression. Clin Rheumatol. 2018;37:1427–1432. – reference: 16) 南 留美,宮村 知也,渡辺 秀之,高濱 宗一郎,山本 政弘,末松 栄一.多彩な臨床症状を呈しrituximabが奏効したWegener肉芽腫症の1例.日本臨床免疫学会会誌.2007;30:133–138. – reference: 7) Geraghty J, Mackay IR, Smith DC. Intestinal perforation in Wegener’s granulomatosis. Gut. 1986;27:450–451. |
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| SubjectTerms | Wegener肉芽腫症 多発血管炎性肉芽腫症 消化管穿孔 |
| Title | 多発小腸穿孔を来した多発血管炎性肉芽腫症の1例 |
| URI | https://www.jstage.jst.go.jp/article/jjgs/53/1/53_2018.0067/_article/-char/ja |
| Volume | 53 |
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