全身脱毛症,尋常性白斑症,表在性真菌症,悪性貧血に両側性内側縦束症候群を合併した特発性Addison病の1例
症例は現在35才,男.母に慢性甲状腺炎がある.結核の既往は無い. 9才頃より脱毛が始まり15才でalopecia universalisとなる. 26才頃,尋常性白斑症に気付き,同じ頃より手足の爪および皮膚にTrichophyton rubrumによる表在性真菌症が出現. 2～3カ月後全身倦怠,体重減少等症状により第1回入院.皮膚,粘膜色素沈着,低Na血症を認め, ACTH 3日刺激試験に無反応よりAddison病と診断. hydrocortisoneおよび電解質の投与でコントロールされた.同時期に,眼球は両側方注視麻痺を示したが,後に外転のみ可能となり外転眼に水平眼振を認めた.水平面注視麻痺...
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| Published in | 日本内科学会雑誌 Vol. 66; no. 11; pp. 1588 - 1594 |
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| Main Authors | , , , , |
| Format | Journal Article |
| Language | Japanese |
| Published |
一般社団法人 日本内科学会
1977
|
| Online Access | Get full text |
| ISSN | 0021-5384 1883-2083 |
| DOI | 10.2169/naika.66.1588 |
Cover
| Abstract | 症例は現在35才,男.母に慢性甲状腺炎がある.結核の既往は無い. 9才頃より脱毛が始まり15才でalopecia universalisとなる. 26才頃,尋常性白斑症に気付き,同じ頃より手足の爪および皮膚にTrichophyton rubrumによる表在性真菌症が出現. 2～3カ月後全身倦怠,体重減少等症状により第1回入院.皮膚,粘膜色素沈着,低Na血症を認め, ACTH 3日刺激試験に無反応よりAddison病と診断. hydrocortisoneおよび電解質の投与でコントロールされた.同時期に,眼球は両側方注視麻痺を示したが,後に外転のみ可能となり外転眼に水平眼振を認めた.水平面注視麻痺を含めた本異常を両側性内側縦東症候群と診断. 34才で悪性貧血を発症し再入院. macrocytic anemia, megaloblastic marrow,血清vitamin B12低下,胃内因子欠如等を認め,胃粘膜組織所見及びSchilling testの結果などより診断確定.貧血はhydroxycobalamineにより消失した.免疫学的検索の結果,血清抗副腎皮質抗体は検出されなかつたが抗甲状腺抗体,抗胃壁細胞抗体,抗胃内因子抗体を検出.ヒト副腎を用いたMITは陽性.合併疾患,家族歴,既往歴等と合わせ,本症例のAddison病が“特発性”と診断されると同時に,これら諸疾患発症の基礎に免疫機構異常の関与が強く示唆された.本症例が,さらに両側性内側縦束症候群を合併した事実から,このものの発症にも同様機序の関与が想定された.この可能性は,本症候群患者4例の検索で“自己免疫疾患”合併の多発がみられたことから,さらに支持された. |
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| AbstractList | 症例は現在35才,男.母に慢性甲状腺炎がある.結核の既往は無い. 9才頃より脱毛が始まり15才でalopecia universalisとなる. 26才頃,尋常性白斑症に気付き,同じ頃より手足の爪および皮膚にTrichophyton rubrumによる表在性真菌症が出現. 2～3カ月後全身倦怠,体重減少等症状により第1回入院.皮膚,粘膜色素沈着,低Na血症を認め, ACTH 3日刺激試験に無反応よりAddison病と診断. hydrocortisoneおよび電解質の投与でコントロールされた.同時期に,眼球は両側方注視麻痺を示したが,後に外転のみ可能となり外転眼に水平眼振を認めた.水平面注視麻痺を含めた本異常を両側性内側縦東症候群と診断. 34才で悪性貧血を発症し再入院. macrocytic anemia, megaloblastic marrow,血清vitamin B12低下,胃内因子欠如等を認め,胃粘膜組織所見及びSchilling testの結果などより診断確定.貧血はhydroxycobalamineにより消失した.免疫学的検索の結果,血清抗副腎皮質抗体は検出されなかつたが抗甲状腺抗体,抗胃壁細胞抗体,抗胃内因子抗体を検出.ヒト副腎を用いたMITは陽性.合併疾患,家族歴,既往歴等と合わせ,本症例のAddison病が“特発性”と診断されると同時に,これら諸疾患発症の基礎に免疫機構異常の関与が強く示唆された.本症例が,さらに両側性内側縦束症候群を合併した事実から,このものの発症にも同様機序の関与が想定された.この可能性は,本症候群患者4例の検索で“自己免疫疾患”合併の多発がみられたことから,さらに支持された. |
| Author | 松本, 俊夫 戸川, 潔 尾形, 悦郎 山本, 通子 山上, 修一 |
| Author_xml | – sequence: 1 fullname: 松本, 俊夫 organization: 茨城県立中央病院内科 – sequence: 1 fullname: 尾形, 悦郎 organization: 筑波大学臨床医学系内科 – sequence: 1 fullname: 山本, 通子 organization: 東京大学医学部第一内科 – sequence: 1 fullname: 山上, 修一 organization: 東京大学医学部脳研解剖 – sequence: 1 fullname: 戸川, 潔 organization: 茨城県立中央病院内科 |
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| DOI | 10.2169/naika.66.1588 |
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| EISSN | 1883-2083 |
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| PublicationDecade | 1970 |
| PublicationTitle | 日本内科学会雑誌 |
| PublicationTitleAlternate | 日内会誌 |
| PublicationYear | 1977 |
| Publisher | 一般社団法人 日本内科学会 |
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| References | 17) Wick G, et al: The obese strain(OS) of chickens: an animal model with spontaneous autoimmune thyroiditis. Clin Immunol Immunopathol 3: 272, 1974. 11) Strickland RG: Pernicious anemia and polyendocrine deficiency. Ann Int Med 70: 1001, 1969. 8) Blizzard RM, et al: The incidence of adrenal and other antibodies in the sera of patients with idiopathic adrenal insufficiency. Clin exp Immunol 2: 19, 1967. 10) Nerup J, et al: Anti-adrenal cellular hypersensitivity in Addison's disease: IV. in vivo and in vitro investigations on the mitochondrial fraction. Clin exp Immunol 6: 733, 1970. 13) Kern F: Alopecia areata: immunologic studies and treatment with prednisone. Arch Dermatol 107: 407, 1973. 20) Cogan DG: Neurology of the ocular muscles. Charles C. Thomas, Springfield, III. 1956, p. 85. 16) Penhale WJ, et al: Thyroiditis in T cell-depleted rats: influence of strain, radiation dose, adjuvants and antilymphocyte serum. Clin exp Immunol 21: 362, 1975. 1) 石突吉持,他:慢性甲状腺炎を合併せるアジソン病(Schmidt症候群).最新医学 25: 423, 1970. 15) Allison AC: Self-tolerance and autoimmunity in the thyroid. New Engl J Med 295: 821, 1976. 9) Andrada JA, et al: Experimental autoimmune adrenalitis in rats. Lab Invest 19: 460, 1968. 2) 小川隆三,他: Schmidt's症候群の初期像と思われる症例.日本臨床 27: 645, 1969. 4) 大藤信子,他:慢性甲状腺炎と性腺機能不全を合併した特発性Addison病の1例.日内会誌 64: 26, 1975. 7) Irvine WJ: Adrenalitis, hypoparathyroidism and associated diseases. Immunological Diseases, Little, Brown and Co 1971, p. 1214. 19) Smith JL and Cogan DG: Internuclear ophthalmoplegia: a review of fifty-eight cases. AMA Arch Ophth 61: 687, 1959. 3) 岩佐寧,他:ステロイドホルモン投与によりHypothyroidismの消失したSchmidt症候群の1例.内科 32: 1186, 1973. 6) Irvine WJ, et al: A clinical and immunological study of adrenocortical insufficiency. Clin exp Immunol 2: 31, 1967. 14) Lerner, AB: On the etiology of vitiligo and gray hair. Amer J Med, 51: 141, 1971. 12) Castle WB: Current concepts of pernicious anemia. Amer J Med 48: 541, 1970. 18) Carpenter MB and McMasters RE: Disturbances of conjugate horizontal eye movements in the monkey. II. Physiological effects and anatomical degeneration resulting from lesions in the medial longitudinal fasciculus. Arch Neurol, 8: 347, 1963. 5) Nerup J, et al: Addison's disease: clinical studies. serological studies. Acta Endocrinol 76: 127, 1974. |
| References_xml | – reference: 13) Kern F: Alopecia areata: immunologic studies and treatment with prednisone. Arch Dermatol 107: 407, 1973. – reference: 12) Castle WB: Current concepts of pernicious anemia. Amer J Med 48: 541, 1970. – reference: 3) 岩佐寧,他:ステロイドホルモン投与によりHypothyroidismの消失したSchmidt症候群の1例.内科 32: 1186, 1973. – reference: 11) Strickland RG: Pernicious anemia and polyendocrine deficiency. Ann Int Med 70: 1001, 1969. – reference: 16) Penhale WJ, et al: Thyroiditis in T cell-depleted rats: influence of strain, radiation dose, adjuvants and antilymphocyte serum. Clin exp Immunol 21: 362, 1975. – reference: 10) Nerup J, et al: Anti-adrenal cellular hypersensitivity in Addison's disease: IV. in vivo and in vitro investigations on the mitochondrial fraction. Clin exp Immunol 6: 733, 1970. – reference: 7) Irvine WJ: Adrenalitis, hypoparathyroidism and associated diseases. Immunological Diseases, Little, Brown and Co 1971, p. 1214. – reference: 8) Blizzard RM, et al: The incidence of adrenal and other antibodies in the sera of patients with idiopathic adrenal insufficiency. Clin exp Immunol 2: 19, 1967. – reference: 9) Andrada JA, et al: Experimental autoimmune adrenalitis in rats. Lab Invest 19: 460, 1968. – reference: 19) Smith JL and Cogan DG: Internuclear ophthalmoplegia: a review of fifty-eight cases. AMA Arch Ophth 61: 687, 1959. – reference: 4) 大藤信子,他:慢性甲状腺炎と性腺機能不全を合併した特発性Addison病の1例.日内会誌 64: 26, 1975. – reference: 5) Nerup J, et al: Addison's disease: clinical studies. serological studies. Acta Endocrinol 76: 127, 1974. – reference: 20) Cogan DG: Neurology of the ocular muscles. Charles C. Thomas, Springfield, III. 1956, p. 85. – reference: 17) Wick G, et al: The obese strain(OS) of chickens: an animal model with spontaneous autoimmune thyroiditis. Clin Immunol Immunopathol 3: 272, 1974. – reference: 18) Carpenter MB and McMasters RE: Disturbances of conjugate horizontal eye movements in the monkey. II. Physiological effects and anatomical degeneration resulting from lesions in the medial longitudinal fasciculus. Arch Neurol, 8: 347, 1963. – reference: 15) Allison AC: Self-tolerance and autoimmunity in the thyroid. New Engl J Med 295: 821, 1976. – reference: 2) 小川隆三,他: Schmidt's症候群の初期像と思われる症例.日本臨床 27: 645, 1969. – reference: 1) 石突吉持,他:慢性甲状腺炎を合併せるアジソン病(Schmidt症候群).最新医学 25: 423, 1970. – reference: 6) Irvine WJ, et al: A clinical and immunological study of adrenocortical insufficiency. Clin exp Immunol 2: 31, 1967. – reference: 14) Lerner, AB: On the etiology of vitiligo and gray hair. Amer J Med, 51: 141, 1971. |
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| ispartofPNX | 日本内科学会雑誌, 1977/11/10, Vol.66(11), pp.1588-1594 |
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